Articles

Een zeldzaam geval van Acute spastische Quadriparese veroorzaakt door een chondroma van de cervicale wervelkolom

Abstract

chondroma ‘ s zijn goedaardige kraakbeentumoren die zeer zelden in de wervelkolom voorkomen. Bovendien zijn chondroma ‘ s van de extraskeletale oorsprong ook zeer zeldzaam. In dit casusrapport beschrijven we een uiterst zeldzaam geval van chondroma dat voortkomt uit het ligamentum flavum in de cervicale wervelkolom. Een 67-jarige man gepresenteerd aan onze kliniek met acute-onset spastische quadriparese. We deden emergent magnetic resonance imaging en vonden een epidurale massa in het rechter ligamentum flavum op C4-C5. De acute-onset presentatie was verdacht voor intraligamenteus hematoom in het ligamentum flavum op dit niveau. We hebben nooddepressie chirurgie uitgevoerd en en bloc verwijdering van de epidurale massa met de rechter C4 en C5 lamina. De laesie had het uiterlijk van kraakbeenweefsel in plaats van hematoom. Gebaseerd op het histologisch onderzoek was de uiteindelijke diagnose intraligamenteus chondroma van de cervicale wervelkolom. De quadriparese verbeterde postoperatief, net als de resultaten van handmatige spiertesten in het getroffen gebied, en hij was in staat om zelfstandig te gaan lopen met een stok. Bij de éénjarige follow-up waren de resultaten van de manuele spiertests bijna normaal. Chirurgen moeten rekening houden met de mogelijkheid van goedaardige tumoren met inbegrip van chondroma van de cervicale wervelkolom wanneer een patiënt presenteert met acuut-begin quadriparese.

1. Inleiding

Wekedelenchondroma is een goedaardig mesenchymaal neoplasma dat cellen bevat met een chondrocytenfenotype, kraakbeenmatrix afscheidt en zich voordoet in extraosseale en extrasynoviale weefsels . Hoewel deze tumoren kunnen ontstaan op elke leeftijd, de meeste patiënten zijn van middelbare leeftijd (gemiddelde, 34,5 jaar) . Twee derde van deze tumoren optreden in de vingers , en de rest ontstaan in de handen, gevolgd door de tenen en voeten. Chondroma ‘ s die ontstaan in de romp of het hoofd en nek gebied zijn ongewoon, en degenen die hun oorsprong in de wervelkolom zijn zeer zeldzaam. In 2015, Byun et al. rapporteerde een geval van cervicale chondroma en bekeek de literatuur , die op dat moment slechts 10 gevallen bevatte. Meer recent, in 2018, Inoue et al. onderzocht chondroma in het cervicale gebied en identificeerde 16 gevallen . In de meeste gevallen werd de laesie gevonden vanwege parese.

De meeste chondroma ‘ s zijn solitair en aanwezig als een pijnloze massa in het zachte weefsel rond pezen en gewrichten. Chondroma ‘ s die voortkomen uit ligamenteus weefsel zijn zeldzaam, met slechts één case report met betrekking tot de knie gemeld in de literatuur . In dit rapport beschrijven we een patiënt die acute spastische quadriparese had en een chondroma in de cervicale regio had die het ruggenmerg comprimeerde. De tumor zat in het ligamentum flavum in de cervicale wervelkolom, wat blijkbaar vrij zeldzaam is. Deze studie werd goedgekeurd door de Ethische Commissie van Tokushima University.

2. Case Report

een 67-jarige man gepresenteerd aan onze kliniek met acute-onset spastische quadriparese. Gedurende de voorgaande 2 jaar, hij was onder follow-up met intervallen van 3 maanden in onze kliniek na decompressieve laminectomie voor lumbale spinale kanaal stenose en fusie chirurgie voor ossificatie van het ligamentum flavum van de thoracale wervelkolom. In April 2016 merkte hij plotseling quadriparesis op. Hij kon niet staan of lopen, maar kwam niet naar onze kliniek tot zijn geplande follow-up Bezoek 2 weken later. Manuele spiertest (MMT) bevestigde rechts-dominante quadriparese (Tabel 1). Patellaire en Achillespeesreflexen waren hypoactief, wat wijst op een mogelijke stenose van het ruggenmergkanaal en ossificatie van het ligamentum flavum. Hij had een spastische, brede stappengang en had een loper nodig om in een hinderlaag te lopen.

Muscles tested Right Left
Deltoid 4 4
Biceps 3 5
Brachioradialis 3 5
Triceps 3- 5
Carpal flexors 2 5
Iliopsoas 3 4
Quadriceps 4 4
Tibialis anterior 2- 4
Tabel 1
resultaten van handmatige spiertest.

Emergent magnetic resonance imaging (MRI) toonde een epidurale massa aan in het rechter ligamentum flavum op C4-C5 niveau (figuur 1(a)-1(d)). De massa was isointense in T1WI en laag tot isointeniteit in T2WI. Het scannen van computertomografie (CT) bevestigde dat er geen ossificatie in de massa was (figuur 1(e) en 1(f)). Gezien de acute en snel verslechterende klinische presentatie, dachten we dat dit geval intraligamenteus hematoom was in het ligamentum flavum in de cervicale wervelkolom. Echter, cervicale MRI-scan Die 2 jaar eerder was verworven om nekpijn te onderzoeken (figuren 1 (g) en 1 (h)) bleek dat de tumor aanwezig was op dat moment, maar was kleiner en niet comprimeren van het ruggenmerg. Daarom was de differentiële diagnose zowel zachte weefseltumor als hematoom. We hebben een spoedoperatie uitgevoerd met verwijdering van de epidurale laesie. We verwijderden de massa en bloc samen met de rechter C4 en C5 lamina (Figuur 2). De massa was groot en er was een verschijning van kraakbeenachtig weefsel in plaats van een hematoom (figuren 2(A) en 2(b)). Decompressie van de dura mater werd intraoperatief bevestigd na het verwijderen van de massa. Hematoxyline-eosine kleuring toonde kraakbeenachtig weefsel, er waren geen atypische cellen, en de uiteindelijke diagnose was chondromateuze laesie (Figuur 2(c)). De massa gepresenteerd 2 jaar eerder, en we maakten een diagnose van intraligamenteuze chondroma van de cervicale wervelkolom. Postoperatief, de quadriparese en MMT resultaten verbeterd, en hij was in staat om verder te lopen. Bij de éénjarige follow-up waren de MMT-resultaten van de patiënt bijna normaal en kon hij zelfstandig lopen met een stok. Er werd geen recidief waargenomen bij follow-up MRI (Figuur 3).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)
(e)
(e)
(f)
(f)
(g)
(g)
(h)
(h)

(a)
(a)(b)
(b)(c)
(c)(d)
(d)(e)
(e)(f)
(f)(g)
(g)(h)
(h)

Figure 1
Magnetic resonance images (MRIs) and computed tomography scans (CTs) acquired at the time of acute onset of quadriparesis (a-f) and MRIs acquired 2 years earlier the quadriparesis (g, h): (a) sagittal T1WI, (b) axial T1WI, (c) sagittal T2WI, (d) axial T2WI, (e) sagittal CT, (f) axial CT, (g) sagittal T2WI, and (h) axial T2WI. Beelden bij het begin tonen een massa in het ruggenmergkanaal op C4-5 aan de rechterkant die het ruggenmerg comprimeert. CT geeft aan dat de massa geen botweefsel bevatte. Aan de andere kant, MRIs verworven 2 jaar eerder om nekpijn te onderzoeken tonen aan dat de tumor aanwezig was op dat moment, maar was niet groot of comprimeren van het ruggenmerg.

a)
(a)
b)
b)
(c)
c)

a)
(a)b)
(b)c)
(c)

Figuur 2
(a, b) Macroscopische kenmerken van de tumor exemplaar met de cervicale lamina (de kleinste afdeling van de schaal is 1 mm). (c) Histological findings from the resected tumor revealed cartilaginous tissue with no atypical cells (hematoxylin-eosin staining).

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a)(b)
(b)

Figure 3
Postoperative MRIs confirm decompression of the cervical spinal cord. (a) Sagittal T2WI. (b) Axial T2WI.

3. Discussie

weke delen (extraskeletaal) chondroma is een zeldzame goedaardige tumor. We zochten “extraskeletal chondroma” in PubMed en er zijn 42 Engelse papers. De locatie was divers, hand en onderarm, voet, hoofd en nek , knie , gynaecologisch gebied , oksel , buikwand, en gluteaal gebied . De meest voorkomende locatie is de hand en onderarm. Deze tumor wordt verondersteld om uit het vezelige stroma van zachte weefsels eerder dan afkomstig uit rijpe kraakbeenachtige of osseous Weefsel. Extraskeletale chondroma treft meestal volwassenen, meestal tussen de leeftijd van 30 en 60 jaar .

we hebben een zeer zeldzaam geval van chondroma beschreven in het ligamentum flavum ter hoogte van de cervicale wervelkolom. Een literatuuronderzoek in 2018 door Inoue et al. geïdentificeerd 16 gevallen van chondroma in de cervicale wervelkolom Regio, wat impliceert dat ons geval is de 17e te worden gemeld. Bovendien, bij onze patiënt, was de tumor in het ligamentum flavum op het C4-C5 niveau. Zoals eerder vermeld, is er slechts 1 melding van een chondroma ontstaan in ligamenteus weefsel en waarbij het kniegewricht . Daarom zou een chondroma in het cervicale ligamentum flavum inderdaad zeldzaam zijn, en dit geval zou het eerste rapport kunnen zijn.

bij onze patiënt hadden de symptomen een acuut begin en de tumor bevond zich in het ligamentum flavum. We vermoedden aanvankelijk dat de massa een intraligamenteus hematoom was. Tamura et al. eerder een geval van acute quadriparese gemeld, veroorzaakt door intraligamenteus hematoom in de cervicale wervelkolom. De klinische presentatie bij onze patiënt was vergelijkbaar met die in hun geval, en er was geen reden om te vermoeden dat een tumor de oorzaak was van zijn acute quadriparese. De tumor 2 jaar eerder was klein en niet comprimeerde het ruggenmerg. De tumor was geleidelijk toegenomen in omvang in de tussenliggende 2 jaar. Chirurgen moeten zich ervan bewust zijn dat patiënten met langzaam groeiende goedaardige tumoren zoals chondroma met acuut-begin quadriparese kunnen presenteren.

Het is onduidelijk hoe chondroma kan ontstaan in een ligament of ander weke delen. Het is bekend dat de mesenchymale stamcellen in vitro aan chondrocyten kunnen onderscheiden . Daarom kan chondroma uit mesenchymale stamcellen via één of andere vorm van tumorigenesis ontstaan . Ligamenten bevatten ook mesenchymale stamcellen, maar het aantal is klein en hun klinische betekenis blijft onduidelijk . Dit kan verklaren waarom chondroma ‘ s die in ligamenteus Weefsel ontstaan zo zeldzaam zijn.

belangenconflicten

De auteurs hebben geen belangenconflicten aan te geven.we zijn Dr.Yoshimi Bando (Division Of Pathology, Tokushima University Hospital, Tokushima, Japan) dankbaar voor de bijdragen aan de bevestiging van de pathologische diagnose in dit geval.