Abstrakti

Kondromat ovat hyvänlaatuisia rustokasvaimia, joita esiintyy hyvin harvoin selkärangassa. Lisäksi ekstraskeletaalista alkuperää olevat kondromat ovat myös hyvin harvinaisia. Tässä tapausraportissa kuvataan erittäin harvinaista kondromatapausta, joka johtuu kaularangan ligamentum flavumista. Klinikallemme tuotiin 67-vuotias mies, jolla on akuutti spastinen neliraajahalvaus. Teimme emergentin magneettikuvauksen ja löysimme epiduraalimassan oikeasta ligamentum flavumista C4-C5: stä. Akuutisti alkanut esitys epäilytti ligamentum flavumin intraligamentaalista hematoomaa tällä tasolla. Teimme hätäleikkauksen ja poistimme epiduraalimassan yhtenä ryhmänä oikealla C4-ja C5-laminalla. Vaurio oli ulkonäkö rustokudoksen sijaan hematooma. Histologisen tutkimuksen perusteella lopullinen diagnoosi oli kaularangan intraligamentaalinen kondroma. Neliraajahalvaantuminen parani leikkauksen jälkeen, kuten myös manuaalisten lihastestien tulokset kyseisellä alueella, ja hän pystyi jatkamaan kävelyä itsenäisesti kävelykepin avulla. Vuoden mittaisessa seurannassa manuaalisten lihastestien tulokset olivat lähes normaalit. Kirurgien tulee pitää mielessä hyvänlaatuisten kasvainten mahdollisuus, mukaan lukien kaularangan kondroma, kun potilaalla on akuutti neliraajahalvaus.

1. Johdanto

Pehmytkudoskondroma on hyvänlaatuinen mesenkymaalinen kasvain, joka sisältää kondrokyyttifenotyyppisiä soluja, erittää rustomatriisia ja syntyy ekstrasynoviaalisissa kudoksissa . Vaikka nämä kasvaimet voivat syntyä missä iässä tahansa, useimmat potilaat ovat keski-ikäisiä (keskiarvo, 34,5 vuotta) . Kaksi kolmasosaa näistä kasvaimista esiintyy sormissa, ja loput syntyvät käsissä, jonka jälkeen varpaat ja jalat. Kondromat, jotka ovat peräisin runko tai pään ja kaulan alueella ovat harvinaisia, ja ne, jotka ovat peräisin selkärangan ovat hyvin harvinaisia. Vuonna 2015, Byun et al. raportoi kohdunkaulan kondromasta ja tarkasteli kirjallisuutta, joka tuolloin sisälsi vain 10 tapausta. Viimeksi vuonna 2018 Inoue et al. tarkistettu kondroma kohdunkaulan alueella ja tunnistettu 16 tapausta . Useimmissa tapauksissa vaurio löytyi pareesin vuoksi.

useimmat kondromat ovat yksinäisiä ja esiintyvät kivuttomana massana jänteitä ja niveliä ympäröivässä pehmytkudoksessa. Kondromas johtuvat ligamentous kudos ovat harvinaisia, vain yksi tapausraportti, jossa polvi raportoitu kirjallisuudessa . Tässä raportissa kuvataan potilasta, jolla oli akuutti spastinen neliraajahalvaantuminen ja jolla todettiin kondroma kohdunkaulan alueella, joka painoi selkäytimen. Kasvain sijaitsi kaularangan ligamentum flavumissa, mikä on ilmeisesti melko harvinaista. Tokushiman yliopiston eettinen komitea hyväksyi tutkimuksen.

2. Tapausselostus

klinikallemme tuotiin 67-vuotias mies, jolla oli akuutti spastinen neliraajahalvaus. Edellisten 2 vuoden aikana häntä oli seurattu 3 kuukauden välein klinikallamme alaselän selkäydinkanavan ahtauman dekompressiivisen laminektomian ja rintarangan ligamentum flavumin luutumisleikkauksen jälkeen. Huhtikuussa 2016 hän huomasi yllättäen neliraajahalvauksen. Hän ei voinut seistä tai kävellä, mutta ei läsnä meidän klinikalla ennen hänen aikataulun seurantakäynti 2 viikkoa myöhemmin. Manuaalinen lihastestaus (MMT) vahvistettu oikean dominoiva neliraajahalvaantuminen (Taulukko 1). Polvilumpio ja akillesjänteen refleksit olivat hypoaktiivisia, mikä viittaa selkäydinkanavan ahtaumaan ja ligamentum flavumin luutumiseen. Hänellä oli spastinen, leveäpohjainen askellaji ja hän tarvitsi kävelijää väijymiseen.

emergentti magneettikuvaus (MRI) paljasti epiduraalimassan oikeassa ligamentum flavumissa C4-C5-tasolla (Kuvat 1(a)-1(d)). Massa oli isointensiteetti T1WI ja pieni isointensiteetti t2wi. Tietokonetomografia (CT) – skannaus vahvisti, ettei massassa ollut luutumista(Kuvat 1(e) ja 1 (f)). Akuutin ja nopeasti heikkenevän kliinisen esityksen takia luulimme, että kyseessä oli intraligamentaalinen hematooma kaularangan ligamentum flavumissa. Kaularangan magneettikuvaus, joka oli hankittu 2 vuotta aiemmin niskakipujen tutkimiseksi (Kuvat 1(g) ja 1(h)), paljasti kuitenkin, että kasvain oli tuolloin läsnä, mutta se oli pienempi eikä puristanut selkäytintä. Siksi erotusdiagnoosina oli pehmytkudoskasvain sekä hematooma. Teimme hätäleikkauksen ja poistimme epiduraalileesion. Poistimme massan yhtenä ryhmänä yhdessä oikean C4-ja C5-laminan kanssa (kuva 2). Massa oli kooltaan, ja siellä esiintyi rustokudosta hematooman sijaan (Kuvat 2(a) ja 2(b)). Dura materin paineenalennus varmistettiin operatiivisesti massan poistamisen jälkeen. Hematoksyliini-eosiinivärjäys osoitti rustokudosta, epätyypillisiä soluja ei ollut, ja lopullinen diagnoosi oli kondromatoottinen leesio (kuva 2(c)). Massa esitettiin 2 vuotta ennen, ja teimme diagnoosin intraligamentous kondroma kaularangan. Leikkauksen jälkeen neliraajahalvaantumisen ja MMT: n tulokset paranivat, ja hän pystyi jatkamaan kävelyä. Vuoden mittaisessa seurannassa potilaan MMT-tulokset olivat lähes normaalit ja hän pystyi kävelemään itsenäisesti kävelykepin kanssa. Seurantakuvauksissa ei havaittu uusiutumista (kuva 3).

(a)

(b)

(c)

(d)

(e)

(f)

(g)

(h)

(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(g)
(h)

Figure 1

Magnetic resonance images (MRIs) and computed tomography scans (CTs) acquired at the time of acute onset of quadriparesis (a-f) and MRIs acquired 2 years earlier the quadriparesis (g, h): (a) sagittal T1WI, (b) axial T1WI, (c) sagittal T2WI, (d) axial T2WI, (e) sagittal CT, (f) axial CT, (g) sagittal T2WI, and (h) axial T2WI. Alussa olevissa kuvissa näkyy selkäydinkanavassa C4-5: ssä oikealla oleva massa, joka puristaa selkäytintä. CT: n mukaan Massa ei sisältänyt luukudosta. Toisaalta, magneettikuvaus hankittu 2 vuotta aiemmin tutkia niskakipu osoittaa, että kasvain oli tuolloin läsnä, mutta ei ollut suuri tai puristamalla selkäytimen.

(a)

(b)

(C)

(a)
(b)
(C)

(a)

(b)

(a)
(b)

Figure 3

Postoperative MRIs confirm decompression of the cervical spinal cord. (a) Sagittal T2WI. (b) Axial T2WI.

3. Keskustelu

pehmytkudos (ekstraskeletaalinen) kondroma on harvinainen hyvänlaatuinen kasvain. Etsimme” extraskeletal chondromaa ” Pubmedista ja siellä on 42 englanninkielistä lehteä. Kuvauspaikkoja oli erilaisia, käsi-ja kyynärvarsi, jalka , pää ja niska , polvi , gynekologinen alue , kainalot , vatsan alue ja pakaraseutu . Yleisin paikka on käsi ja kyynärvarsi. Tämän kasvaimen ajatellaan syntyvän pehmytkudosten kuitumaisesta stroomasta sen sijaan, että se olisi peräisin kypsästä rustoisesta tai luullisesta kudoksesta. Extraskeletal chondroma vaikuttaa tyypillisesti aikuisilla, yleensä vuotiaita 30 ja 60 vuotta .

olemme kuvanneet hyvin harvinaisen kondromatapauksen ligamentum flavumissa kaularangan tasolla. Kirjallisuushaku vuonna 2018 Inoue et al. tunnistettu 16 tapauksia kondroma kaularangan alueella, mikä tarkoittaa, että meidän tapaus on 17. raportoitava. Lisäksi meidän potilaallamme kasvain oli ligamentum flavumissa C4-C5 tasolla. Kuten aiemmin mainittiin, on vain 1 raportti kondroma johtuvat ligamentous kudoksen ja mukana polvinivelen . Siksi kondroma kohdunkaulan ligamentum flavum olisi todella harvinaista, ja tämä tapaus voisi olla ensimmäinen raportti.

potilaallamme oireet alkoivat äkillisesti ja kasvain sijaitsi ligamentum flavumissa. Epäilimme aluksi, että massa oli intraligamentaalinen verenpurkauma. Tamura ym. oli aiemmin ilmoittanut akuutista neliraajahalvauksesta, jonka aiheutti kaularangan intraligamentaalinen hematooma. Kliininen esitys potilaallamme oli samanlainen kuin heidän tapauksessaan, eikä ollut mitään syytä epäillä kasvainta hänen akuutin neliraajahalvauksen aiheuttajaksi. Kasvain 2 vuotta aiemmin oli pieni eikä puristanut selkäytintä. Kasvain oli vähitellen kasvanut kooltaan välissä 2 vuotta. Kirurgien tulee olla tietoisia siitä, että potilailla, joilla on hitaasti kasvavia hyvänlaatuisia kasvaimia, kuten kondroma, voi esiintyä akuuttia neliraajahalvausta.

on epäselvää, miten kondroma voi syntyä nivelsiteeseen tai muuhun pehmytkudokseen. On hyvin tunnettua, että mesenkymaaliset kantasolut voivat erilaistua kondrosyyteiksi in vitro . Siksi kondroma voi syntyä mesenkymaalisista kantasoluista jonkinlaisen tuumorigeneesin kautta . Nivelsiteet sisältävät myös mesenkymaalisia kantasoluja, mutta määrä on pieni ja niiden kliininen merkitys jää epäselväksi . Tämä saattaa selittää, miksi ligamenttisessa kudoksessa syntyvät kondromat ovat niin harvinaisia.

eturistiriidat

tekijöillä ei ole eturistiriitoja ilmoitettavana.

kiitokset

olemme kiitollisia tohtori Yoshimi Bandolle (patologian osasto, Tokushiman yliopistollinen sairaala, Tokushima, Japani) osallistumisesta patologisen diagnoosin vahvistamiseen tässä tapauksessa.