het eerste gemelde geval van Majocchi ‘ s granuloom met Malbranchea sp. bij een immunocompetente patiënt
- Abstract
- 1. Inleiding
- 2. Case
- 3. Majocchi ‘ s granuloom (ook bekend als nodulaire granulomateuze perifolliculitis) is een zeldzame aandoening waarbij een dermatofyt de diepere lagen van de dermis en het onderhuidse weefsel binnendringt. De aandoening presenteert zich typisch als folliculaire of perifolliculaire papulaire of pustulaire laesies op de extremiteiten bij immunocompetente patiënten. Bij immuungecompromitteerde patiënten kan het zich presenteren als diepere plaques en subcutane laesies. Majocchi ‘ s granulomen beginnen over het algemeen bij de plaats van haarfollikels en frequent trauma (bijv., scheren) en verschijnen als een stevige papule in immunocompetente patiënten. Repetitief trauma staat voor de introductie van keratinophilic dermatofytes toe om keratinocytes te vernietigen en een diepere besmetting te verspreiden . Bij immuungecompromitteerde patiënten komen deze laesies echter het meest voor op de onderarmen of benen en ontwikkelen ze zich tot perifolliculaire puisten of fluctuerende abcessen. Diepe infecties die leiden tot abcessen en ulceraties zijn normaal beperkt tot immuungecompromitteerde patiënten; gevallen van ulceratie zijn echter gemeld bij immunocompetente personen . Bovendien, vergelijkbaar met de patiënt hier gepresenteerd, werd een geval van diepe infectie verkeerd gediagnosticeerd en behandeld als eczeem . In een recensie door Ilkit et al. 12,7% van de patiënten met Majocchi ‘ s granuloom meldde eerder topisch gebruik van corticosteroïden . Hoewel MG typisch als dermatophytic invasie wordt beschreven, zijn andere veroorzakende agenten zelden beschreven met inbegrip van Aspergillus en species van de phoma geslachten .
- belangenconflicten
- Dankbetuigingen
Abstract
Majocchi ‘ s granuloom is een zeldzame aandoening waarbij een dermatofyt de diepere lagen van de dermis en het onderhuidse weefsel binnendringt en vaak verkeerd geïdentificeerd en behandeld kan worden als eczeem. Het heeft een variabele presentatie variërend van cutane laesies tot diepere infecties bij immunogecompromitteerde patiënten. Geen eerdere gevallen hebben de vorming van Majocchi ‘ s granuloom beschreven met de deuteromycetes, Malabranchea.
1. Inleiding
Majocchi ‘ s granuloom is in de literatuur beschreven bij zowel immunocompetente als immuungecompromitteerde patiënten. De organismen verantwoordelijk voor deze besmetting worden typisch geà dentificeerd als keratinophilic dermatofytes. We hebben het eerste geval van Majocchi ‘ s granuloom beschreven als gevolg van Malbranchea-soorten.
2. Case
een 65-jarige man met een voorgeschiedenis van niet-insulineafhankelijke diabetes mellitus (HbA1c van 6,5%) en schizoaffectieve stoornis vertoonde vanaf juli 2016 meerdere nieuwe huidlaesies. De patiënt had onderliggend eczeem en hij klaagde dat zijn laesies verergerden in de voorafgaande drie weken, beginnend op zijn rechterknie, met daaropvolgende verspreiding naar zijn linkerknie en bilaterale bovenste ledematen. De laesies leken anders dan zijn basislijn eczeem en jeukte niet. De eerstelijnsgezondheidsarts van de patiënt merkte deze uitslag op over de gehele omtrek van zijn bovenste ledematen en het verlengde oppervlak van zijn dijen bilateraal (figuur 1). De laesies werden beschreven als paarse of donkerrode plaques en papels met een discreet cirkelvormig patroon, zonder onderliggend erytheem. Bovendien hadden sommige papels een minimale pustulaire drainage. Er waren minder laesies in zon blootgestelde gebieden; de patiënt werd gestart met triamcinolon crème voor veronderstelde guttate psoriasis. Echter, Hij toonde geen verbetering in de follow-up drie weken later.
de patiënt meldde geen zieke contacten of internationale reizen. De enige reis die hij meldde was naar Montana in April 2016 en New Mexico in 2015, maar hij had geen acute ziekten tijdens het reizen of later. De patiënt woont met zijn significante andere en heeft geen huisdieren thuis. Hij ontkende alle bekende insectenbeten.
De differentižle diagnose omvatte atypische erythema migrans, virale exanthem, tinea of potentieel Majocchi ‘ s granuloom (MG). Een punch biopsie van de linker mediale onderarm en linker dijbeen laesie toonde een diepe schimmelinfectie en dichte suppuratieve en granulomateuze ontsteking in de dermis gecentreerd rond een follikel (Figuur 2(A)), met ontluikende gist en hyphal vormen in de follikel (Figuur 2(b)), die consistent was met Majocchi ‘ s granuloom. PAS vlek opgemerkt ontluikende gist vormen, en Gram, AFB, en Fite vlekken waren unrevealing. Een diepe schimmel cultuur groeide een zeer lichte groei van Malbranche soorten, geïdentificeerd door morfologie, zonder bewijs van histoplasmose of blastomycose. The patient was evaluated for immunosuppressive conditions and tested negative for HIV, hepatitis B, and hepatitis C. Complete blood count and metabolic panel were normal.
(a)
(b)
(a)
(b)
de patiënt kreeg itraconazol voorgeschreven, maar kon het om financiële redenen niet verkrijgen. Daarom werd hij gestart met orale terbinafine voor Majocchi ‘ s granuloom, en laesies begonnen op te lossen. De daaropvolgende schimmelbloedculturen waren negatief.
3. Majocchi ‘ s granuloom (ook bekend als nodulaire granulomateuze perifolliculitis) is een zeldzame aandoening waarbij een dermatofyt de diepere lagen van de dermis en het onderhuidse weefsel binnendringt. De aandoening presenteert zich typisch als folliculaire of perifolliculaire papulaire of pustulaire laesies op de extremiteiten bij immunocompetente patiënten. Bij immuungecompromitteerde patiënten kan het zich presenteren als diepere plaques en subcutane laesies. Majocchi ‘ s granulomen beginnen over het algemeen bij de plaats van haarfollikels en frequent trauma (bijv., scheren) en verschijnen als een stevige papule in immunocompetente patiënten. Repetitief trauma staat voor de introductie van keratinophilic dermatofytes toe om keratinocytes te vernietigen en een diepere besmetting te verspreiden . Bij immuungecompromitteerde patiënten komen deze laesies echter het meest voor op de onderarmen of benen en ontwikkelen ze zich tot perifolliculaire puisten of fluctuerende abcessen. Diepe infecties die leiden tot abcessen en ulceraties zijn normaal beperkt tot immuungecompromitteerde patiënten; gevallen van ulceratie zijn echter gemeld bij immunocompetente personen . Bovendien, vergelijkbaar met de patiënt hier gepresenteerd, werd een geval van diepe infectie verkeerd gediagnosticeerd en behandeld als eczeem . In een recensie door Ilkit et al. 12,7% van de patiënten met Majocchi ‘ s granuloom meldde eerder topisch gebruik van corticosteroïden . Hoewel MG typisch als dermatophytic invasie wordt beschreven, zijn andere veroorzakende agenten zelden beschreven met inbegrip van Aspergillus en species van de phoma geslachten .
Malbranchea is een saprotrofische en keratinofiele deuteromycetes die vaak voorkomen in de bodem en in Huizen en ziekenhuizen in India. Malbranchea cinnamomea is gevonden in agrarische omgevingen in de Verenigde Staten . Het is beschreven als een veroorzaker voor dystrofische nagels, vooral bij patiënten met onderliggende chronische ziekten. Van de 245 patiënten die werden onderzocht op saprofytische infecties van nagels en huid, werd Malbranchea geïsoleerd uit de huid bij 1% van de patiënten . Er zijn zeer weinig rapporten in de literatuur die het infectiepotentieel van Malbranchea illustreren. Malbranchea pulchella werd beschreven als een middel voor chronische sinusitis bij een patiënt in 1994 . Een studie gepubliceerd in 2015 evalueerde verschillende opportunistische schimmel longinfecties bij patiënten met tuberculose en Malbranchea saccardo was een coëxisterende ziekteverwekker in 0,3% gevallen . Er zijn tot op heden geen gevallen van Majocchi ‘ s granuloom geïdentificeerd met groei van Malbrancheasoorten.
Majocchi ‘ s granuloom is belangrijk om te overwegen bij de differentiële diagnose van zowel immunocompetente als immunogecompromitteerde patiënten met eczeem dat niet reageert op standaardtherapie.
belangenconflicten
De auteurs verklaren dat er geen belangenconflicten zijn met betrekking tot de publicatie van dit artikel.
Dankbetuigingen
Dr. Joanna Chan, M. D., Assistant Professor in de afdeling Pathologie, anatomie, en celbiologie aan het Thomas Jefferson University Hospital, verstrekt de histopathologie specimens.