Kommerell ‘ s Diverticulum: een ongebruikelijke oorzaak van chronische hoest
Abstract
een 62-jarige man gepresenteerd aan de polikliniek van de borst met een voorgeschiedenis van droge hoest sinds twee maanden en zwelling aan de voorkant van de nek van 30 jaar duur. Lichamelijk onderzoek bracht een krop aan het licht. Nochtans, onthulden verdere beeldvormingsstudies aanwezigheid van een andere geassocieerde pathologie, diverticulum van een kommerell in associatie met een rechter aortaboog met afwijkende linker subclavian slagader. De vergrote schildklier was niet comprimeren van de luchtpijp, en het optreden in dit geval kan incidenteel zijn. Het diverticulum werd beschouwd als de oorzaak van chronische hoest in ons geval als het veroorzaakte tracheale compressie, en ook waren er geen andere duidelijke oorzaken die het symptoom kon verklaren. Vasculaire anomalieën zoals kommerell ‘ s diverticulum, hoewel ongewoon, moeten worden overwogen in de differentiële diagnose van chronische hoest in het bijzonder wanneer andere veel voorkomende oorzaken zijn uitgesloten.
1. Inleiding
Burckhard Kommerell beschreef voor het eerst een aorta diverticulum in 1936 bij een levende patiënt . Deze sacculaire aneurysmale dilatatie aan de oorsprong van afwijkende subclavian slagader bestaat uit een aneurysma van de thoracale aorta evenals een aneurysmale opening van een afwijkende subclavian slagader . Het is een ongewone aandoening die optreedt in samenhang met een linker aortaboog met afwijkende rechter subclaviale slagader (prevalentie van 0,5% -2,0%), of een rechter aortaboog met afwijkende linker subclaviale slagader (0,05% -0,1%) . We presenteren een dergelijk geval van Kommerell ‘ s diverticulum dat op een ongebruikelijke manier gepresenteerd. Symptomatische diverticulum van Kommerell manifesteert zich meestal met symptomen van de borst of dysfagie. In dit specifieke geval presenteerde de patiënt een ongewone manifestatie in de vorm van chronische hoest.
2. Case Report
een 62-jarige man gepresenteerd aan de polikliniek van de borst met een voorgeschiedenis van verraderlijk begin van droge hoest van twee maanden. Hij had ook een zwelling aan de voorkant van zijn nek sinds de afgelopen 30 jaar. Er was geen voorgeschiedenis van stridor, kortademigheid, dysfagie, nasale symptomen, hartbranden of constitutionele symptomen. Uit zijn medisch dossier bleek dat hij geïnhaleerde steroïden, bronchusverwijders, antihistaminica en protonpompremmers had voorgeschreven voor de behandeling van zijn hoest, maar hij was niet verlost van zijn symptoom. Hij rookte of consumeerde geen alcohol. Bij algemeen lichamelijk onderzoek was de patiënt matig gebouwd en gevoed, afebrile, met een polsslag 75/min, regelmatig en goed volume, ademhalingssnelheid 14/min en bloeddruk 128/86 mm Hg. Er was een stevige, nontender zwelling van 8 cm × 7 cm groot op het voorste aspect van de nek die bewoog met deglutition. De huid boven de zwelling was normaal. Er was geen significante lymfadenopathie. Borstonderzoek was normaal. De otorhinolaryngologische (KNO) evaluatie was ook normaal, behalve de aanwezigheid van diffuse vergroting van de schildklier die niet-pulsatiel was. Onderzoek van de buik en andere systemen toonde geen abnormaliteit. De serologie van de patiënt was negatief voor retrovirus. Hematogram, bloed biochemie, serum elektrolyten, en schildklierfunctie testen waren binnen de normale grenzen. De Mantoux test toonde geen verharding. Routine urine analyse was normaal. Drie monsters van induced-sputum waren negatief voor zure snelle bacillen. Fijne naald aspiratie en cytologie van de schildklier aangetoond de aanwezigheid van een colloïde struma. Longfunctietesten toonden geen aanwijzingen voor reactieve luchtwegaandoeningen, maar wezen op variabele intrathoracale luchtwegobstructie. Frontale weergave van het borstroentgenogram toonde een rechtszijdige aorta archand alsothyroid vergroting (figuur 1). Computertomografie (CT) van thorax onthulde (figuren 2 en 3) de aanwezigheid van een rechterzijdige aortaboog met afwijkende linker subclaviale slagader die Kommerell ‘ s diverticulum aan zijn oorsprong toont evenals de tracheale vernauwing tussen de boog van de aorta en het diverticulum van Kommerell. Fiberoptische bronchoscopie toonde geen abnormaliteit behalve compressie van de luchtpijp die overeenkomt met de plaats van anomalie.
(a)
b)
(a)
b)
Coronale reconstructie (a) en het volume wordt weergegeven (b) beelden van de thorax aantonen rechts-zijdig aortaboog met afwijkende linker arteria subclavia (pijl) met Kommerell ‘ s divertikel (open pijl) op haar oorsprong.
(a)
b)
(a)
b)
Contrast-enhanced geautomatiseerde tomogram van de thorax aantonen van de luchtpijp (gebogen massief pijl) afnamen tussen de boog van de aorta en de Kommerell ‘ s divertikel (pijl).
3. Discussie
bij patiënten met een rechter aortaboog is het diverticulum van Kommerell een embryologisch overblijfsel van de linker vierde aortaboog posterior. Hoewel het diverticulum kan presenteren met symptomen op de borst of dysfagie, kan het niet altijd symptomen veroorzaken . De vergroting van het diverticulum van de Kommerell zelf en het sling – achtige effect van de linker subclavia slagader, die de rechter aortaboog naar de linkerkant trekt, zijn verantwoordelijk voor de compressie van de luchtpijp . Leeftijdsgebonden atherosclerotische veranderingen die in het diverticulum voorkomen kunnen een ander mechanisme zijn dat tot compressie van de omringende structuren kan bijdragen . In ons geval produceerde Kommerells diverticulum geen symptomen tot de leeftijd van 62 jaar, en dit laatste mechanisme kan het late begin van de symptomen verklaren. Aanvankelijk beschouwden we ook de mogelijkheid van krop gerelateerde compressie van de luchtpijp als de oorzaak van hoest. Een CT-scan van de nek toonde echter aan dat de krop geen intrathoracale extensie had en dat de trachea noch in het extrathoracale noch in het intrathoracale deel werd gecomprimeerd. Geschiedenis, lichamelijk onderzoek, en relevante onderzoeken werden gebruikt om uit te sluiten andere oorzaken van chronische hoest zoals bronchiale astma, gastro-oesophageal reflux ziekte, en KNO-gerelateerde problemen. Een geval van chronische hoest bij een patiënt met aberrant right subclavian artery syndrome en kommerell ‘ s diverticulum is eerder in de literatuur gemeld. De auteurs konden echter geen tracheale compressie aantonen bij beeldvormingsstudies . Het diverticulum, indien verwaarloosd, kan leiden tot ernstige complicaties zoals aorta breuk, dissectie, of distale embolisatie . Tot 19% van de patiënten met aorta breuk, en de mortaliteit is zeer hoog in dergelijke gevallen .
helaas konden we in ons geval niet doorgaan met chirurgische correctie van deze vasculaire anomalie omdat de patiënt weigerde om een procedure te ondergaan. Als gevolg hiervan konden we niet met zekerheid de causaliteitsrelatie tussen de anomalie en de symptomen aantonen. Echter, gezien de CT thorax Bevindingen en na het uitsluiten van andere mogelijke oorzaken van chronische hoest, zijn we vrij zeker om te concluderen dat de meest waarschijnlijke oorzaak van chronische hoest in ons geval was Kommerell ‘ s-diverticulum-gerelateerde compressie van de luchtpijp. Dit geval illustreert een zeldzame oorzaak van chronische hoest.