Articles

Un caz rar de Quadripareză spastică cu debut acut cauzată de o Condromă a coloanei cervicale

rezumat

Condromele sunt tumori cartilaginoase benigne care apar foarte rar la nivelul coloanei vertebrale. Mai mult, condromele de origine extrascheletică sunt, de asemenea, foarte rare. În acest raport de caz, descriem un caz extrem de rar de condrom care rezultă din ligamentum flavum în coloana cervicală. Un bărbat de 67 de ani s-a prezentat la clinica noastră cu quadripareză spastică cu debut acut. Am efectuat imagistica prin rezonanță magnetică emergentă și am găsit o masă epidurală în ligamentum flavum drept la C4-C5. Prezentarea cu debut acut a fost suspectă pentru hematomul intraligamentos în ligamentum flavum la acest nivel. Am efectuat o intervenție chirurgicală de decompresie de urgență și îndepărtarea în bloc a masei epidurale cu lamina dreaptă C4 și C5. Leziunea a avut aspectul țesutului cartilaginos, mai degrabă decât hematomul. Pe baza investigației histologice, diagnosticul final a fost condromul intraligament al coloanei vertebrale cervicale. Quadripareza s-a îmbunătățit postoperator, la fel ca și rezultatele testelor musculare manuale din zona afectată și a reușit să reia mersul independent cu un baston. La urmărirea de un an, rezultatele testelor musculare manuale au fost aproape normale. Chirurgii ar trebui să țină cont de posibilitatea apariției tumorilor benigne, inclusiv a condromei coloanei cervicale, atunci când un pacient prezintă quadripareză cu debut acut.

1. Introducere

condromul țesuturilor moi este un neoplasm mezenchimal benign care conține celule cu fenotip de condrocite, secretă matricea cartilajului și apare în țesuturile extraosoase și extrasinoviale . Deși aceste tumori pot apărea la orice vârstă, majoritatea pacienților sunt de vârstă mijlocie (în medie, 34,5 ani) . Două treimi din aceste tumori apar în degete , iar restul apar în mâini, urmate de degetele de la picioare și picioare. Condromele care își au originea în trunchi sau în regiunea capului și gâtului sunt mai puțin frecvente, iar cele care își au originea în coloana vertebrală sunt foarte rare. În 2015, Byun și colab. a raportat un caz de condrom de col uterin și a revizuit literatura de specialitate , care la acel moment conținea doar 10 cazuri. Mai recent, în 2018, Inoue și colab. chondroma revizuită în regiunea cervicală și a identificat 16 cazuri . În cele mai multe cazuri, leziunea a fost găsită din cauza parezei.

majoritatea condromelor sunt solitare și prezente ca o masă nedureroasă în țesutul moale din jurul tendoanelor și articulațiilor. Condromele care apar din țesutul ligamentos sunt rare, cu un singur raport de caz care implică genunchiul raportat în literatură . În acest raport, descriem un pacient care a prezentat quadripareză spastică cu debut acut și s-a constatat că are o condromă în regiunea cervicală care comprima măduva spinării. Tumoarea a fost localizată în ligamentum flavum în coloana cervicală, care este aparent destul de rară. Acest studiu a fost aprobat de Comitetul de etică al Universității Tokushima.

2. Raport de caz

un bărbat de 67 de ani s-a prezentat la clinica noastră cu quadripareză spastică cu debut acut. În ultimii 2 ani, el a fost sub urmărire la intervale de 3 luni în clinica noastră în urma laminectomiei decompresive pentru stenoza canalului spinal lombar și chirurgie de fuziune pentru osificarea ligamentum flavum a coloanei vertebrale toracice. În aprilie 2016, a observat brusc quadriparesis. Nu a putut sta în picioare sau să meargă, dar nu s-a prezentat la clinica noastră până la vizita programată de urmărire 2 săptămâni mai târziu. Testarea manuală a mușchilor (MMT) a confirmat quadripareza dominantă dreaptă (Tabelul 1). Reflexele tendonului patelar și Ahile au fost hipoactive, sugerând probabil stenoza canalului spinal și osificarea ligamentum flavum. Avea un mers spastic, pe scară largă și avea nevoie de un mers pentru mers.

Muscles tested Right Left
Deltoid 4 4
Biceps 3 5
Brachioradialis 3 5
Triceps 3- 5
Carpal flexors 2 5
Iliopsoas 3 4
Quadriceps 4 4
Tibialis anterior 2- 4
Tabelul 1
rezultatele testelor musculare manuale.

imagistica prin rezonanță magnetică emergentă (RMN) a evidențiat o masă epidurală în ligamentum flavum drept la nivelul C4-C5 (Figurile 1(a)-1(d)). Masa a fost izointensă în T1WI și scăzută până la izointensitate în T2WI. Tomografia computerizată (CT) a confirmat că nu a existat osificare în masă (Figurile 1(e) și 1(f)). Având în vedere prezentarea clinică acută și care se deteriorează rapid, am crezut că acest caz a fost hematom intraligamentos în ligamentum flavum în coloana cervicală. Cu toate acestea, scanarea RMN cervicală care a fost dobândită cu 2 ani mai devreme pentru a investiga durerile de gât (Figurile 1(g) și 1(h)) a arătat că tumora era prezentă la acel moment, dar era mai mică și nu comprima măduva spinării. Prin urmare, diagnosticul diferențial a fost tumora țesuturilor moi, precum și hematomul. Am efectuat o intervenție chirurgicală de decompresie de urgență cu îndepărtarea leziunii epidurale. Am eliminat masa în bloc, împreună cu dreapta C4 și C5 lamina (Figura 2). Masa a fost în dimensiune și a existat o apariție a țesutului cartilaginos mai degrabă decât a unui hematom (figurile 2(a) și 2(b)). Decompresia dura mater a fost confirmată intraoperator după îndepărtarea masei. Colorarea hematoxilină-eozină a arătat țesut cartilaginos, nu au existat celule atipice, iar diagnosticul final a fost leziunea chondromată (Figura 2(c)). Masa prezentată cu 2 ani înainte și am făcut un diagnostic de condrom intraligament al coloanei vertebrale cervicale. Postoperator, rezultatele quadriparezei și MMT s-au îmbunătățit și a reușit să reia mersul pe jos. La urmărirea de un an, rezultatele MMT ale pacientului erau aproape normale și putea merge independent cu un baston. Nu s-a observat nicio recurență la RMN-ul de urmărire (Figura 3).

(a)
(a)
(b)
(b)
(c)
(c)
(d)
(d)
(e)
(e)
(f)
(f)
(g)
(g)
(h)
(h)

(a)
(a)(b)
(b)(c)
(c)(d)
(d)(e)
(e)(f)
(f)(g)
(g)(h)
(h)

Figure 1
Magnetic resonance images (MRIs) and computed tomography scans (CTs) acquired at the time of acute onset of quadriparesis (a-f) and MRIs acquired 2 years earlier the quadriparesis (g, h): (a) sagittal T1WI, (b) axial T1WI, (c) sagittal T2WI, (d) axial T2WI, (e) sagittal CT, (f) axial CT, (g) sagittal T2WI, and (h) axial T2WI. Imaginile de la debut arată o masă în canalul spinal la C4-5 din dreapta care comprimă măduva spinării. CT indică faptul că masa nu conține țesut osos. Pe de altă parte, RMN-urile dobândite cu 2 ani mai devreme pentru a investiga durerile de gât arată că tumora era prezentă în acel moment, dar nu era mare sau comprima măduva spinării.

(a)

(b)
(B)
(c)
(c)
(a)
(a)(b)
(B)(c)
(c)
figura 2
(a, b) caracteristicile macroscopice ale specimenului tumoral cu lamina cervicală(cea mai mică diviziune a scalei este de 1 mm). (c) Histological findings from the resected tumor revealed cartilaginous tissue with no atypical cells (hematoxylin-eosin staining).

(a)
(a)
(b)
(b)

(a)
(a)(b)
(b)

Figure 3
Postoperative MRIs confirm decompression of the cervical spinal cord. (a) Sagittal T2WI. (b) Axial T2WI.

3. Discuție

țesutul moale (extrascheletal) condromul este o tumoare benignă rară. Am căutat „extraskeletal chondroma” în PubMed și există 42 de lucrări în limba engleză. Locația a fost diferită, mâna și antebrațul , piciorul , capul și gâtul , genunchiul , zona ginecologică , axila , peretele abdominal și regiunea gluteală . Cea mai comună locație este mâna și antebrațul. Se crede că această tumoare provine din stroma fibroasă a țesuturilor moi, mai degrabă decât din țesutul cartilaginos sau osos Matur. Condromul Extraskeletal afectează de obicei adulții, de obicei cu vârste cuprinse între 30 și 60 de ani .

am descris un caz foarte rar de condrom în ligamentum flavum la nivelul coloanei vertebrale cervicale. O căutare a literaturii în 2018 de Inoue și colab. au fost identificate 16 cazuri de condrom în regiunea coloanei vertebrale cervicale, ceea ce înseamnă că cazul nostru este al 17-lea raportat. Mai mult, la pacientul nostru, tumora a fost în ligamentum flavum la nivelul C4-C5. Așa cum am menționat mai devreme, a existat doar 1 raport al unei condrome care apare în țesutul ligamentos și care implică articulația genunchiului . Prin urmare, o condromă în ligamentul cervical flavum ar fi într-adevăr rară, iar acest caz ar putea fi primul raport.

la pacientul nostru, simptomele au avut un debut acut și tumora a fost localizată în ligamentum flavum. Am bănuit inițial că masa era un hematom intraligamentos. Tamura și colab. a raportat anterior un caz de quadripareză cu debut acut cauzată de hematom intraligamentos la nivelul coloanei vertebrale cervicale. Prezentarea clinică la pacientul nostru a fost similară cu cea din cazul lor și nu a existat niciun motiv să suspectăm o tumoare ca fiind cauza quadriparezei sale cu debut acut. Tumoarea cu 2 ani mai devreme a fost mică și nu a comprimat măduva spinării. Tumora a crescut treptat în dimensiune în cei 2 ani care au urmat. Chirurgii ar trebui să fie conștienți de faptul că pacienții cu tumori benigne cu creștere lentă, cum ar fi chondroma, ar putea prezenta quadripareză cu debut acut.

nu este clar cum poate apărea condromul într-un ligament sau alt țesut moale. Este bine cunoscut faptul că celulele stem mezenchimale se pot diferenția de condrocite in vitro . Prin urmare, condromul poate apărea din celulele stem mezenchimale printr-o formă de tumorigeneză . Ligamentele conțin, de asemenea, celule stem mezenchimale, dar numărul este mic și semnificația lor clinică rămâne neclară . Acest lucru poate explica de ce condromele care apar în țesutul ligamentos sunt atât de rare.

conflicte de interese

autorii nu au conflicte de interese de declarat.

mulțumiri

suntem recunoscători Dr.Yoshimi Bando (Divizia de patologie, Spitalul Universitar Tokushima, Tokushima, Japonia) pentru contribuțiile la confirmarea diagnosticului patologic în acest caz.