Abstrakt

Kondrom är godartade broskiga tumörer som uppträder mycket sällan i ryggraden. Dessutom är kondromor av extraskeletal Ursprung också mycket sällsynta. I denna fallrapport beskriver vi ett extremt sällsynt fall av kondrom som härrör från ligamentum flavum i livmoderhalsen. En 67-årig man presenterade för vår klinik med akut spastisk quadriparesis. Vi utförde framväxande magnetisk resonansavbildning och hittade en epidural massa i rätt ligamentum flavum vid C4-C5. Den akuta presentationen var misstänkt för intraligamentöst hematom i ligamentum flavum på denna nivå. Vi utförde akut dekompressionskirurgi och en bloc avlägsnande av epiduralmassan med rätt C4 och C5 lamina. Lesionen hade utseende av broskvävnad snarare än hematom. Baserat på den histologiska undersökningen var den slutliga diagnosen intraligamentös kondrom i livmoderhalsen. Quadriparesis förbättrades postoperativt, liksom resultaten av manuell muskeltestning i det drabbade området, och han kunde återuppta att gå självständigt med en sockerrör. Vid ett års uppföljning var de manuella muskeltestresultaten nästan normala. Kirurger bör ha i åtanke möjligheten av godartade tumörer inklusive chondroma av halskotpelaren när en patient presenterar med akut debut quadriparesis.

1. Inledning

mjukvävnadskondrom är en godartad mesenkymal neoplasma som innehåller celler med en kondrocytfenotyp, utsöndrar broskmatris och uppstår i extraosseösa och extrasynoviala vävnader . Även om dessa tumörer kan uppstå i alla åldrar är de flesta patienter medelålders (medelvärde 34,5 år) . Två tredjedelar av dessa tumörer förekommer i fingrarna , och resten uppstår i händerna, följt av tår och fötter. Chondromas som har sitt ursprung i stammen eller huvud-och nackregionen är ovanliga, och de som har sitt ursprung i ryggraden är mycket sällsynta. I 2015, Byun et al. rapporterade ett fall av cervikal chondroma och granskade litteraturen , som vid den tiden endast innehöll 10 fall. Mer nyligen, 2018, Inoue et al. granskade chondroma i livmoderhalsområdet och identifierade 16 fall . I de flesta fall hittades lesionen på grund av pares.

de flesta kondromor är ensamma och förekommer som en smärtfri massa i mjukvävnaden runt senor och leder. Chondromas som härrör från ligamentisk vävnad är sällsynta, med endast en fallrapport som involverar knäet rapporterat i litteraturen . I denna rapport beskriver vi en patient som presenterade akut spastisk quadriparesis och visade sig ha en kondrom i livmoderhalsområdet som komprimerade ryggmärgen. Tumören var belägen i ligamentum flavum i livmoderhalsen, vilket tydligen är ganska sällsynt. Denna studie godkändes av Etikutskottet vid Tokushima University.

2. Fallrapport

en 67-årig man presenterade för vår klinik med akut spastisk quadriparesis. Under de föregående 2 åren hade han varit under uppföljning med 3 månaders intervall i vår klinik efter dekompressiv laminektomi för ryggradsstenos i ländryggen och fusionskirurgi för benbildning av ligamentum flavum i bröstkorgen. I April 2016 märkte han plötsligt quadriparesis. Han kunde inte stå eller gå, men presenterade inte för vår klinik förrän hans planerade uppföljningsbesök 2 veckor senare. Manuell muskeltestning (MMT) bekräftade högerdominerande quadriparesis (Tabell 1). Patellar-och Akillessenreflexer var hypoaktiva, vilket tyder på sannolikt ryggradsstenos och ossifikation av ligamentum flavum. Han hade en spastisk, bredbaserad steppage gång och behövde en vandrare för ambulation.

Emergent magnetic resonance imaging (MRI) avslöjade en epidural massa i höger ligamentum flavum vid C4-C5-nivån (figurerna 1(A)-1(d)). Massan var isointensitet i T1WI och låg till isointensitet i T2WI. Datortomografi (CT) skanning bekräftade att det inte fanns någon benbildning i massan(figurerna 1(e) och 1 (f)). Med tanke på den akuta och snabbt försämrade kliniska presentationen trodde vi att detta fall var intraligamentöst hematom i ligamentum flavum i livmoderhalsen. Emellertid visade cervikal MR-skanning som hade förvärvats 2 år tidigare för att undersöka nacksmärta (figurerna 1(g) och 1(h)) att tumören var närvarande vid den tiden men var mindre och inte komprimerade ryggmärgen. Därför var differentialdiagnosen mjukvävnadstumör såväl som hematom. Vi utförde akut dekompressionskirurgi med avlägsnande av epiduralskadan. Vi tog bort massan en bloc tillsammans med rätt C4 och C5 lamina (Figur 2). Massan var i storlek, och det fanns ett utseende av broskvävnad snarare än ett hematom (figurerna 2(a) och 2(b)). Dekompression av dura mater bekräftades intraoperativt efter avlägsnande av massan. Hematoxylin-eosinfärgning visade broskvävnad, det fanns inga atypiska celler, och den slutliga diagnosen var kondromatös lesion (Figur 2(c)). Massan presenterades 2 år tidigare, och vi gjorde en diagnos av intraligamentös kondrom i livmoderhalsen. Postoperativt förbättrades quadriparesis-och MMT-resultaten, och han kunde återuppta promenader. Vid ett års uppföljning var patientens MMT-resultat nästan normala och han kunde gå självständigt med en sockerrör. Inget återfall observerades vid uppföljning MRI (Figur 3).

(a)

(b)

(c)

(d)

(e)

(f)

(g)

(h)

(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(g)
(h)

Figure 1

Magnetic resonance images (MRIs) and computed tomography scans (CTs) acquired at the time of acute onset of quadriparesis (a-f) and MRIs acquired 2 years earlier the quadriparesis (g, h): (a) sagittal T1WI, (b) axial T1WI, (c) sagittal T2WI, (d) axial T2WI, (e) sagittal CT, (f) axial CT, (g) sagittal T2WI, and (h) axial T2WI. Bilder vid starten visar en massa i ryggradskanalen vid C4-5 till höger som komprimerar ryggmärgen. CT indikerar att massan inte innehöll osseös vävnad. Å andra sidan förvärvade Mr 2 år tidigare för att undersöka nacksmärta visar att tumören var närvarande vid den tiden men inte var stor eller komprimerade ryggmärgen.

(a)

(b)

(C)

(a)
(b)
(C)

figur 2

(a, b) makroskopiska egenskaper hos tumörprovet med cervikal lamina (den minsta uppdelningen av skalan är 1 mm). (c) Histological findings from the resected tumor revealed cartilaginous tissue with no atypical cells (hematoxylin-eosin staining).

(a)

(b)

(a)
(b)

Figure 3

Postoperative MRIs confirm decompression of the cervical spinal cord. (a) Sagittal T2WI. (b) Axial T2WI.

3. Diskussion

mjukvävnad (extraskeletal) chondroma är en sällsynt godartad tumör. Vi sökte ”extraskeletal chondroma” i PubMed och det finns 42 engelska papper. Platsen var olika, hand och underarm , fot , huvud och nacke , knä , gynekologiskt område , axilla , bukvägg och gluteal region . Den vanligaste platsen är hand och underarm. Denna tumör tros uppstå från den fibrösa stroma av mjuka vävnader snarare än att härröra från Mogen brosk eller benvävnad. Extraskeletal chondroma drabbar vanligtvis vuxna, vanligtvis mellan 30 och 60 år .

Vi har beskrivit ett mycket sällsynt fall av chondroma i ligamentum flavum vid nivån av livmoderhalsen. En litteratursökning 2018 av Inoue et al. identifierade 16 fall av kondrom i livmoderhalsområdet, vilket innebär att vårt fall är den 17: e som ska rapporteras. Dessutom var tumören i vår patient i ligamentum flavum vid C4-C5-nivån. Som tidigare nämnts har det bara förekommit 1 rapport om ett kondrom som uppstår i ligamentvävnad och involverar knäleden . Därför skulle en kondrom i cervical ligamentum flavum vara sällsynt, och detta fall kan vara den första rapporten.

i vår patient hade symtomen en akut start och tumören var belägen i ligamentum flavum. Vi misstänkte ursprungligen att massan var ett intraligamentöst hematom. Tamura et al. hade tidigare rapporterat ett fall av akut debut quadriparesis orsakad av intraligamentöst hematom i livmoderhalsen. Den kliniska presentationen hos vår patient liknade den i deras fall, och det fanns ingen anledning att misstänka en tumör som orsak till hans akuta quadriparesis. Tumören 2 år tidigare var liten och komprimerade inte ryggmärgen. Tumören hade gradvis ökat i storlek under de mellanliggande 2 åren. Kirurger bör vara medvetna om att patienter med långsamt växande godartade tumörer som chondroma kan presentera med akut debut quadriparesis.

det är oklart hur chondroma kan uppstå i ett ligament eller annan mjukvävnad. Det är välkänt att mesenkymala stamceller kan differentieras till kondrocyter in vitro . Därför kan chondroma uppstå från mesenkymala stamceller via någon form av tumörgenes . Ligament innehåller också mesenkymala stamceller, men antalet är litet och deras kliniska betydelse förblir oklart . Detta kan förklara varför kondromas som uppstår i ligamentisk vävnad är så sällsynta.

intressekonflikter

författarna har inga intressekonflikter att förklara.

bekräftelser

Vi är tacksamma för Dr. Yoshimi Bando (Division of Pathology, Tokushima University Hospital, Tokushima, Japan) för bidrag till att bekräfta den patologiska diagnosen i detta fall.