Abstrakt

Chondromas jsou benigní chrupavčitých nádorů, které se vyskytují velmi zřídka v páteři. Kromě toho jsou chondromy extraskeletálního původu také velmi vzácné. V této kazuistice popisujeme extrémně vzácný případ chondroma vznikajícího z ligamentum flavum v krční páteři. 67letý muž se na naší klinice představil s akutní spastickou kvadriparézou. Provedli jsme emergentní zobrazování magnetickou rezonancí a našli jsme epidurální hmotu v pravém ligamentum flavum na C4-C5. Prezentace akutního nástupu byla podezřelá pro intraligamentózní hematom v ligamentum flavum na této úrovni. Provedli jsme nouzovou dekompresní operaci a en bloc odstranění epidurální hmoty pomocí pravé laminy C4 a C5. Léze měla spíše vzhled chrupavkové tkáně než hematomu. Na základě histologického vyšetření byla konečnou diagnózou intraligamentózní chondrom krční páteře. Kvadriparéza se po operaci zlepšila, stejně jako výsledky ručního testování svalů v postižené oblasti a byl schopen pokračovat v chůzi nezávisle s holí. Při jednoletém sledování byly výsledky ručního testování svalů téměř normální. Chirurgové by měli mít na paměti možnost, benigní nádory, včetně chondrom krční páteře, kdy pacient s akutní nástup-kvadriparéza.

1. Úvod

chondrom měkkých tkání je benigní mezenchymální novotvar, který obsahuje buňky s fenotypem chondrocytů, vylučuje matrici chrupavky a vzniká v extraosseózních a extrasynoviálních tkáních . Ačkoli tyto nádory mohou vzniknout v jakémkoli věku, většina pacientů je středního věku (průměr 34,5 let). Dvě třetiny těchto nádorů se vyskytují v prstech a zbytek se vyskytuje v rukou, následovaných prsty a nohama. Chondromy, které pocházejí z kmene nebo oblasti hlavy a krku, jsou neobvyklé a ty, které mají svůj původ v páteři, jsou velmi vzácné. V roce 2015 Byun et al. hlásil případ cervikálního chondromu a přezkoumal literaturu, která v té době obsahovala pouze 10 případů. V poslední době, v roce 2018, Inoue et al. hodnotil chondrom v krční oblasti a identifikoval 16 případů . Ve většině případů byla léze nalezena kvůli paréze.

většina chondromů je osamělá a je přítomna jako bezbolestná hmota v měkké tkáni kolem šlach a kloubů. Chondromy vznikající z vazivové tkáně jsou vzácné, s pouze jednou kazuistikou zahrnující koleno uvedenou v literatuře . V této zprávě popisujeme pacienta, který prezentovány s akutní nástup-spastická kvadriparéza a bylo zjištěno, že má chondrom v krční oblasti, která byla kompresí míchy. Nádor se nacházel v ligamentum flavum v krční páteři, což je zřejmě poměrně vzácné. Tato studie byla schválena etickou komisí univerzity Tokushima.

2. Kazuistika

67letý muž předložený naší klinice s akutní spastickou kvadriparézou. V průběhu předchozích 2 let, byl v rámci follow-up v 3-měsíčních intervalech na naší klinice po dekompresivní laminektomie pro bederní páteřního kanálu stenóza a fusion chirurgie pro osifikace ligamentum flavum hrudní páteře. V dubnu 2016 si najednou všiml kvadriparézy. Nemohl stát ani chodit, ale nepředstavil se na naší klinice až do jeho plánované následné návštěvy o 2 týdny později. Manuální testování svalů (MMT) potvrdilo pravostrannou kvadriparézu (Tabulka 1). Reflexy patelární a Achillovy šlachy byly hypoaktivní, což naznačuje pravděpodobnou stenózu páteřního kanálu a osifikaci ligamentum flavum. Měl spastickou, široce založenou stepní chůzi a potřeboval chodce pro přepadení.

emergentní zobrazování magnetickou rezonancí (MRI) odhalilo epidurální hmotu v pravém ligamentum flavum na úrovni C4-C5(Obrázky 1 (A) -1 (d)). Hmotnost byla izointenzita v T1WI a nízká až izointenzita v T2WI. Počítačová tomografie (CT) skenování potvrdilo, že nedošlo k osifikaci hmoty (Obrázky 1 (e) a 1 (f)). Vzhledem k akutní a rychle se zhoršující klinické prezentace, mysleli jsme, že tento případ byl intraligamentous hematom v ligamentum flavum v oblasti krční páteře. Cervikální MRI sken, který byl získán před 2 lety k vyšetření bolesti krku (Obrázky 1 (g) a 1 (h))), však odhalil, že nádor byl v té době přítomen, ale byl menší a nestlačoval míchu. Proto diferenciální diagnóza byla nádor měkkých tkání, stejně jako hematom. Provedli jsme nouzovou dekompresní operaci s odstraněním epidurální léze. Odstranili jsme hmotu en bloc spolu s pravou laminou C4 a C5 (Obrázek 2). Hmotnost byla ve velikosti, a tam byl vzhled chrupavky spíše než hematom (obrázky 2(A) a 2 (b)). Dekomprese dura mater byla potvrzena intraoperačně po odstranění hmoty. Barvení Hematoxylin-eosin ukázalo chrupavčitou tkáň, nebyly žádné atypické buňky a konečná diagnóza byla chondromatózní léze (Obrázek 2(c)). Hmotnost byla představena před 2 lety a my jsme diagnostikovali intraligamentózní chondrom krční páteře. Po operaci se výsledky kvadriparézy a MMT zlepšily a byl schopen pokračovat v chůzi. Při jednoletém sledování byly výsledky MMT pacienta téměř normální a mohl samostatně chodit s holí. Při následné MRI nebyla pozorována žádná recidiva (obrázek 3).

(a)

(b)

(c)

(d)

(e)

(f)

(g)

(h)

(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(g)
(h)

Figure 1

Magnetic resonance images (MRIs) and computed tomography scans (CTs) acquired at the time of acute onset of quadriparesis (a-f) and MRIs acquired 2 years earlier the quadriparesis (g, h): (a) sagittal T1WI, (b) axial T1WI, (c) sagittal T2WI, (d) axial T2WI, (e) sagittal CT, (f) axial CT, (g) sagittal T2WI, and (h) axial T2WI. Obrázky na začátku ukazují hmotu v páteřním kanálu na C4-5 vpravo, která stlačuje míchu. CT ukazuje, že hmota neobsahovala kostní tkáň. Na druhou stranu, MRI získané o 2 roky dříve, aby vyšetřily bolest krku, ukazují, že nádor byl v té době přítomen, ale nebyl velký nebo stlačoval míchu.

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

Obrázek 2

(a, b) Makroskopické vlastnosti nádoru exemplář s krční lamina (nejmenší dělení stupnice je 1 mm). (c) Histological findings from the resected tumor revealed cartilaginous tissue with no atypical cells (hematoxylin-eosin staining).

(a)

(b)

(a)
(b)

Figure 3

Postoperative MRIs confirm decompression of the cervical spinal cord. (a) Sagittal T2WI. (b) Axial T2WI.

3. Diskuse

měkké tkáně (extraskeletální) chondrom je vzácný benigní nádor. Hledali jsme „extraskeletální chondroma“ v PubMed a existuje 42 anglických dokumentů. Místo bylo různé, ruka a předloktí, noha, hlava a krk , koleno , gynekologická oblast , axilla , břišní stěna, a gluteální oblast . Nejběžnějším místem je ruka a předloktí. Tento nádor je, že vznikají z vazivové stroma měkkých tkání, spíše než pocházející z vyspělé chrupavčité nebo kostní tkání. Extraskeletální chondrom obvykle postihuje dospělé, obvykle ve věku od 30 do 60 let .

popsali jsme velmi vzácný případ chondroma v ligamentum flavum na úrovni krční páteře. Hledání literatury v roce 2018 Inoue et al. identifikováno 16 případů chondroma v oblasti krční páteře, což znamená, že náš případ je 17. hlášen. Navíc u našeho pacienta byl nádor v ligamentum flavum na úrovni C4-C5. Jak již bylo zmíněno dříve, došlo pouze k 1 zprávě o chondromu vznikajícím v vazivové tkáni a zahrnujícím kolenní kloub . Proto by chondrom v cervikálním ligamentum flavum byl skutečně vzácný a tento případ by mohl být první zprávou.

u našeho pacienta měly příznaky akutní nástup a nádor byl umístěn v ligamentum flavum. Původně jsme měli podezření, že hmota je intraligamentózní hematom. Tamura et al. dříve hlásil případ akutní kvadriparézy způsobené intraligamentózním hematomem v krční páteři. Klinická prezentace u našeho pacienta byla podobná jako v jejich případě a nebyl důvod podezření na nádor jako příčinu jeho akutní kvadriparézy. Nádor o 2 roky dříve byl malý a nestlačil míchu. Nádor se během 2 let postupně zvětšoval. Chirurgové by si měli být vědomi toho, že pacienti s pomalu rostoucími benigními nádory, jako je chondrom, se mohou projevit kvadriparézou s akutním nástupem.

není jasné, jak může chondrom vzniknout v vazu nebo jiné měkké tkáni. Je dobře známo, že mezenchymální kmenové buňky se mohou in vitro diferencovat na chondrocyty . Proto může chondrom vzniknout z mezenchymálních kmenových buněk prostřednictvím nějaké formy tumorigeneze . Vazy také obsahují mezenchymální kmenové buňky, ale jejich počet je malý a jejich klinický význam zůstává nejasný . To může vysvětlit, proč jsou chondromy vznikající v vazivové tkáni tak vzácné.

střet zájmů

autoři nemají žádný střet zájmů vyhlásit.

poděkování

jsme vděční Dr. Yoshimi Bando (divize patologie, Fakultní nemocnice Tokushima, Japonsko) za příspěvky k potvrzení patologické diagnózy v tomto případě.