Résumé

Les chondromes sont des tumeurs cartilagineuses bénignes qui surviennent très rarement dans la colonne vertébrale. De plus, les chondromes d’origine extraskelétale sont également très rares. Dans ce rapport de cas, nous décrivons un cas extrêmement rare de chondrome provenant du ligamentum flavum de la colonne cervicale. Un homme de 67 ans s’est présenté à notre clinique avec une quadriparésie spastique aiguë. Nous avons effectué une imagerie par résonance magnétique émergente et avons trouvé une masse épidurale dans le ligamentum flavum droit en C4-C5. La présentation aiguë était suspecte pour un hématome intraligamenteux dans le ligamentum flavum à ce niveau. Nous avons effectué une chirurgie de décompression d’urgence et une ablation en bloc de la masse épidurale avec la lame droite C4 et C5. La lésion avait l’apparence d’un tissu cartilagineux plutôt que d’un hématome. Sur la base de l’enquête histologique, le diagnostic final était un chondrome intraligamenteux de la colonne cervicale. La quadriparésie s’est améliorée en postopératoire, tout comme les résultats des tests musculaires manuels dans la zone touchée, et il a pu reprendre la marche de manière indépendante avec une canne. Au suivi d’un an, les résultats des tests musculaires manuels étaient presque normaux. Les chirurgiens doivent garder à l’esprit la possibilité de tumeurs bénignes, y compris le chondrome du rachis cervical, lorsqu’un patient présente une quadriparésie aiguë.

1. Introduction

Le chondrome des tissus mous est un néoplasme mésenchymateux bénin qui contient des cellules avec un phénotype chondrocytaire, sécrète une matrice cartilagineuse et apparaît dans les tissus extraosseux et extrasynoviaux. Bien que ces tumeurs puissent survenir à tout âge, la plupart des patients sont d’âge moyen (moyenne, 34,5 ans). Les deux tiers de ces tumeurs se produisent dans les doigts et le reste dans les mains, suivi des orteils et des pieds. Les chondromes qui proviennent du tronc ou de la région de la tête et du cou sont rares, et ceux qui ont leur origine dans la colonne vertébrale sont très rares. En 2015, Byun et coll. a signalé un cas de chondrome cervical et a examiné la littérature, qui à l’époque ne contenait que 10 cas. Plus récemment, en 2018, Inoue et al. examen du chondrome dans la région cervicale et identification de 16 cas. Dans la plupart des cas, la lésion a été trouvée en raison d’une parésie.

La plupart des chondromes sont solitaires et se présentent sous forme de masse indolore dans les tissus mous autour des tendons et des articulations. Les chondromes provenant du tissu ligamentaire sont rares, un seul cas concernant le genou étant rapporté dans la littérature. Dans ce rapport, nous décrivons un patient présentant une quadriparésie spastique aiguë et présentant un chondrome dans la région cervicale qui comprimait la moelle épinière. La tumeur était située dans le ligamentum flavum de la colonne cervicale, ce qui est apparemment assez rare. Cette étude a été approuvée par le Comité d’éthique de l’Université de Tokushima.

2. Rapport de cas

Un homme de 67 ans s’est présenté à notre clinique avec une quadriparésie spastique aiguë. Au cours des 2 années précédentes, il avait fait l’objet d’un suivi à intervalles de 3 mois dans notre clinique à la suite d’une laminectomie décompressive pour une sténose du canal rachidien lombaire et d’une chirurgie de fusion pour une ossification du ligamentum flavum de la colonne thoracique. En avril 2016, il a soudainement remarqué une quadriparésie. Il ne pouvait pas se tenir debout ou marcher, mais ne s’est pas présenté à notre clinique avant sa visite de suivi prévue 2 semaines plus tard. Le test musculaire manuel (MMT) a confirmé la quadriparésie à dominante droite (tableau 1). Les réflexes rotuliens et tendineux d’Achille étaient hypoactifs, suggérant une sténose probable du canal rachidien et une ossification du ligamentum flavum. Il avait une démarche de steppage spastique et large et avait besoin d’un marcheur pour déambuler.

L’imagerie par résonance magnétique émergente (IRM) a révélé une masse épidurale dans le ligament flavum droit au niveau C4-C5 (Figures 1 (a) -1 (d)). La masse était isointense en T1WI et faible à isointensité en T2WI. La tomodensitométrie (TDM) a confirmé qu’il n’y avait pas d’ossification dans la masse (Figures 1 (e) et 1 (f)). Compte tenu de la présentation clinique aiguë et se détériorant rapidement, nous pensions que ce cas était un hématome intraligamenteux dans le ligamentum flavum de la colonne cervicale. Cependant, une IRM cervicale acquise 2 ans plus tôt pour étudier la douleur au cou (Figures 1 (g) et 1 (h)) a révélé que la tumeur était présente à ce moment-là mais était plus petite et ne comprimait pas la moelle épinière. Par conséquent, le diagnostic différentiel était une tumeur des tissus mous ainsi qu’un hématome. Nous avons effectué une chirurgie de décompression d’urgence avec ablation de la lésion épidurale. Nous avons enlevé la masse en bloc avec la lame droite C4 et C5 (Figure 2). La masse était de taille et il y avait une apparence de tissu cartilagineux plutôt qu’un hématome (Figures 2 (a) et 2 (b)). La décompression de la dure-mère a été confirmée en peropératoire après le retrait de la masse. La coloration à l’hématoxyline-éosine a montré un tissu cartilagineux, il n’y avait pas de cellules atypiques et le diagnostic final était une lésion chondromateuse (figure 2 (c)). La masse présentée 2 ans auparavant, et nous avons fait un diagnostic de chondrome intraligamenteux de la colonne cervicale. En postopératoire, les résultats de la quadriparésie et du MMT se sont améliorés et il a pu reprendre la marche. Lors du suivi d’un an, les résultats du TEM du patient étaient presque normaux et il pouvait marcher de manière autonome avec une canne. Aucune récidive n’a été observée à l’IRM de suivi (figure 3).

(a)

(b)

(c)

(d)

(e)

(f)

(g)

(h)

(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(g)
(h)

Figure 1

Magnetic resonance images (MRIs) and computed tomography scans (CTs) acquired at the time of acute onset of quadriparesis (a-f) and MRIs acquired 2 years earlier the quadriparesis (g, h): (a) sagittal T1WI, (b) axial T1WI, (c) sagittal T2WI, (d) axial T2WI, (e) sagittal CT, (f) axial CT, (g) sagittal T2WI, and (h) axial T2WI. Les images au début montrent une masse dans le canal rachidien en C4-5 à droite qui comprime la moelle épinière. La tomodensitométrie indique que la masse ne contenait pas de tissu osseux. D’autre part, les IRM acquises 2 ans plus tôt pour étudier la douleur au cou montrent que la tumeur était présente à ce moment-là mais n’était pas grande ou ne comprimait pas la moelle épinière.

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

(a)

(b)

(a)
(b)

Figure 3

Postoperative MRIs confirm decompression of the cervical spinal cord. (a) Sagittal T2WI. (b) Axial T2WI.

3. Discussion

Le chondrome des tissus mous (extraskelettiques) est une tumeur bénigne rare. Nous avons cherché « chondrome extraskeletal » dans PubMed et il y a 42 articles en anglais. L’emplacement était différent, main et avant-bras, pied, tête et cou, genou, région gynécologique, aisselle, paroi abdominale et région fessière. L’emplacement le plus courant est la main et l’avant-bras. On pense que cette tumeur provient du stroma fibreux des tissus mous plutôt que d’un tissu cartilagineux ou osseux mature. Le chondrome extraskeletal affecte généralement les adultes, généralement âgés de 30 à 60 ans.

Nous avons décrit un cas très rare de chondrome dans le ligamentum flavum au niveau du rachis cervical. Une recherche documentaire en 2018 par Inoue et al. nous avons identifié 16 cas de chondrome dans la région du rachis cervical, ce qui implique que notre cas est le 17e à être signalé. De plus, chez notre patient, la tumeur se trouvait dans le ligamentum flavum au niveau C4-C5. Comme mentionné précédemment, il n’y a eu qu’un seul rapport d’un chondrome apparaissant dans le tissu ligamentaire et impliquant l’articulation du genou. Par conséquent, un chondrome dans le ligamentum flavum cervical serait en effet rare, et ce cas pourrait être le premier rapport.

Chez notre patient, les symptômes ont eu un début aigu et la tumeur était située dans le ligamentum flavum. Nous avons d’abord soupçonné que la masse était un hématome intraligamenteux. Tamura et coll. avait précédemment signalé un cas de quadriparésie aiguë causée par un hématome intraligamenteux de la colonne cervicale. La présentation clinique chez notre patient était similaire à celle de leur cas, et il n’y avait aucune raison de soupçonner une tumeur comme cause de sa quadriparésie aiguë. La tumeur 2 ans plus tôt était petite et ne comprimait pas la moelle épinière. La taille de la tumeur avait progressivement augmenté au cours des 2 années intermédiaires. Les chirurgiens doivent être conscients que les patients atteints de tumeurs bénignes à croissance lente comme le chondrome peuvent présenter une quadriparésie aiguë.

On ne sait pas comment le chondrome peut survenir dans un ligament ou un autre tissu mou. Il est bien connu que les cellules souches mésenchymateuses peuvent se différencier en chondrocytes in vitro. Par conséquent, le chondrome peut provenir de cellules souches mésenchymateuses via une forme de tumorigenèse. Les ligaments contiennent également des cellules souches mésenchymateuses, mais leur nombre est faible et leur signification clinique reste incertaine. Cela peut expliquer pourquoi les chondromes apparaissant dans les tissus ligamentaires sont si rares.

Conflits d’intérêts

Les auteurs n’ont aucun conflit d’intérêts à déclarer.

Remerciements

Nous sommes reconnaissants au Dr Yoshimi Bando (Division de pathologie, Hôpital universitaire de Tokushima, Tokushima, Japon) pour ses contributions à la confirmation du diagnostic pathologique dans ce cas.