要約

62歳の男性は、二ヶ月以来の乾いた咳の病歴と30年の期間の首の前側面に腫れを胸部の外来 身体検査で甲状腺腫が認められた。 しかし、さらなるイメージング研究は、異常な左鎖骨下動脈と右大動脈弓と関連して別の関連病理、Kommerell憩室の存在を明らかにした。 拡大した甲状腺は気管を圧迫しておらず，本症例での発生は偶発的であった。 本症例では憩室が気管圧迫を引き起こしていることから慢性咳そうの原因と考えられ，症状を説明できる他の明白な原因はなかった。 コメレル憩室などの血管異常は、まれではあるが、特に他の一般的な原因が除外されている場合には、慢性咳嗽の鑑別診断において考慮すべきである。

1. はじめに

Burckhard Kommerellは、1936年に生きている患者で初めて大動脈憩室を説明しました。 異常な鎖骨下動脈の起源におけるこの嚢状動脈りゅう拡張は，胸部大動脈の動脈りゅうと異常な鎖骨下動脈の動脈りゅう開口部からなる。 異常な右鎖骨下動脈を有する左大動脈弓（有病率0.5％-2.0％）、または異常な左鎖骨下動脈を有する右大動脈弓（0.05％-0.1％）に関連して起こる珍しい状態である。 異常な方法で提示されたＫｏｍｍｅｒｅｌｌ憩室のそのような症例を提示した。 症候性コメレル憩室は、通常、胸部症状または嚥下障害を示す。 この特定の症例では、患者は慢性咳の形で珍しい症状を呈した。

2. ケースレポート

62歳の男性は、二ヶ月の期間の乾いた咳の陰湿な発症の歴史を持つ胸の外来部門に提示しました。 彼はまた、過去30年以来、彼の首の前部に腫れを持っていました。 ぜん鳴、息切れ、嚥下障害、鼻症状、胸焼け、または任意の憲法上の症状の病歴はありませんでした。 彼の医療記録のレビューは、彼が彼の咳の治療のために吸入ステロイド、気管支拡張薬、抗ヒスタミン薬、およびプロトンポンプ阻害剤を処方されていたが、彼は彼の症状から解放されなかったことを明らかにした。 彼は喫煙したり、アルコールを消費しませんでした。 一般的な身体検査では、患者は適度に構築され、栄養を与えられ、無熱性で、脈拍数75/分、規則的で良好な容積、呼吸数14/分、および血圧128/86mm hgであった。 えん下とともに移動した首の前部に8cm×7cmサイズのしっかりとした非テンダー腫脹があった。 腫れの上の皮膚は正常であった。 有意なリンパ節腫脹はなかった。 胸部検査は正常であった。 耳鼻咽喉科（ENTＴ）評価も甲状腺のびまん性拡大の存在を除いて正常であった。 腹部および他の系の検査では異常は明らかにされなかった。 血清学的にレトロウイルスは陰性であった。 血液検査，血液生化学検査，血清電解質検査，甲状腺機能検査は正常範囲内であった。 Ｍａｎｔｏｕｘ試験では硬結は認められなかった。 ルーチンの尿分析は正常であった。 三つの誘発かくたん試料塗抹標本は抗酸速いかん菌に対して陰性であった。 甲状腺の細針吸引と細胞診ではコロイド状甲状腺腫の存在が認められた。 肺機能検査は反応性気道疾患の証拠を示さなかったが、代わりに可変胸腔内気道閉塞を示唆していた。 胸部ｘ線写真の正面図では、右側大動脈弓と甲状腺の拡大を示しています（図1）。 胸部のコンピュータ断層撮影（CT）は、（図2と3）その起源にコメレル憩室を示す異常な左鎖骨下動脈と大動脈の弓とコメレル憩室の間の気管狭窄の存在 光ファイバー気管支鏡検査では，異常部位に対応する気管の圧迫を除いて異常は認められなかった。

図1

前頭胸部x線写真は、右側大動脈弓（開いた矢印）の証拠と、甲状腺肥大（実線の矢印）を表す首の軟組織密度を示しています。

(a)

(b)

(a)
(b)

図2

胸郭の冠状再建（a）とボリュームレンダリング（b）画像は、その原点にコメレル憩室（開いた矢印）を示す異常な左鎖骨下動脈（矢印）div>

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(a)
(b)

図3

大動脈のアーチとコメレル憩室（矢印）の間に狭められた気管（湾曲した固体矢印）を示す胸部のコントラスト強化されたコンピュータ化された断層像。

3. 議論

右大動脈弓を有する患者では、コメレル憩室は、左第四大動脈弓の発生学的残存物である。 憩室は胸部症状や嚥下障害を呈することがありますが、必ずしも症状を引き起こすとは限りません。 コメレル憩室自体の拡大と、右大動脈弓を左側に引っ張る左鎖骨下動脈のスリング様効果が気管の圧迫の原因である。 憩室で起こる加齢に関連したアテローム性動脈硬化の変化は、周囲の構造の圧縮に寄与する別のメカニズムである可能性がある。 我々の場合、コメレル憩室は62歳まで症状を生じさせず、この後者のメカニズムは症状の遅発性を説明することができた。 当初，咳の原因として気管の甲状腺関連圧迫の可能性も考えた。 しかし，頚部ＣＴでは，甲状腺は胸腔内拡張を持たず，胸腔外または胸腔内部分のいずれにも気管を圧迫していないことが明らかになった。 歴史、身体検査、および関連する調査は、気管支喘息、胃食道逆流症、およびENT関連の問題などの慢性咳の他の原因を除外するために使用されました。 異常右鎖骨下動脈症候群およびＫｏｍｍｅｒｅｌｌ憩室を有する患者における慢性咳嗽の症例は、文献において以前に報告されている。 しかし、著者らは画像研究で気管圧迫を実証することができなかった。 憩室は、無視された場合、大動脈破裂、解剖、または遠位塞栓などの重篤な合併症を引き起こす可能性がある。 大動脈破裂を有する患者の19％までが存在し、そのような場合には死亡率が非常に高い。

残念ながら、私たちのケースでは、患者が何らかの処置を受けることを拒否したため、この血管異常の外科的矯正を進めることができませんでした。 その結果，異常と症状との因果関係を確実に示すことができなかった。 しかし，ＣＴ胸部所見および慢性咳そうの他の原因を除外した後，本症例の慢性咳そうの最も可能性の高い原因はＫｏｍｍｅｒｅｌｌ憩室関連の気管圧迫であると結論した。 この症例は慢性咳嗽のまれな原因を示している。