rzadki przypadek ostrego skurczu czworokątnego spowodowanego Chondromą kręgosłupa szyjnego
Streszczenie
Chondromy to łagodne guzy chrzęstne, które występują bardzo rzadko w kręgosłupie. Ponadto bardzo rzadkie są również chondromy pochodzenia pozaskeletalowego. W tym przypadku opisujemy niezwykle rzadki przypadek chondroma powstającego z więzadła flavum w odcinku szyjnym kręgosłupa. 67-letni mężczyzna trafił do naszej kliniki z ostrym skurczem czworokątnym. Wykonaliśmy rezonans magnetyczny i znaleźliśmy masę zewnątrzoponową w prawym więzadle flavum w C4-C5. Postać o ostrym początku była podejrzana o krwiak wewnątrzigamentowy w więzadle flavum na tym poziomie. Wykonaliśmy operację dekompresji awaryjnej oraz usunięcie zewnątrzoponowej masy z prawej laminy C4 I C5. Zmiana miała wygląd tkanki chrzęstnej, a nie krwiaka. Na podstawie badań histologicznych, ostateczną diagnozą był intraligamentowy chondrom kręgosłupa szyjnego. Czworokąt poprawił się pooperacyjnie, podobnie jak wyniki ręcznego badania mięśni w dotkniętym obszarze i był w stanie wznowić samodzielne chodzenie z laską. Po rocznej obserwacji wyniki ręcznego badania mięśni były prawie normalne. Chirurdzy powinni mieć na uwadze możliwość wystąpienia łagodnych nowotworów, w tym chondroma kręgosłupa szyjnego, gdy pacjent przedstawia z ostrym poczwórnym niedowładem.
1. Wprowadzenie
chondroma tkanek miękkich jest łagodnym nowotworem mezenchymalnym, który zawiera komórki o fenotypie chondrocytów, wydziela macierz chrząstki i powstaje w tkankach pozajelitowych i pozasynowialnych . Chociaż guzy te mogą pojawić się w każdym wieku, większość pacjentów są w średnim wieku (średnia, 34,5 lat) . Dwie trzecie tych nowotworów występują w palcach, a reszta powstają w rękach, a następnie palce i stopy. Chondromy, które pochodzą z tułowia lub regionu głowy i szyi, są rzadkie, a te, które mają swoje pochodzenie w kręgosłupie, są bardzo rzadkie. W 2015 r. Byun et al. zgłosił przypadek chondroma szyjki macicy i przejrzał literaturę, która w tym czasie zawierała tylko 10 przypadków. Ostatnio, w 2018, Inoue et al. przegląd chondroma w okolicy szyjki macicy i zidentyfikowano 16 przypadków . W większości przypadków zmiana została znaleziona z powodu niedowładu.
Większość chondromów jest samotnych i występuje jako bezbolesna masa w tkance miękkiej wokół ścięgien i stawów. Chondromy powstające w tkance więzadłowej są rzadkie, w literaturze opisano tylko jeden przypadek dotyczący kolana . W tym raporcie opisujemy pacjenta, u którego wystąpiła ostra spastyczna czworościanowość i stwierdzono chondromę w okolicy szyjki macicy, która uciskała rdzeń kręgowy. Guz znajdował się w więzadle flavum w odcinku szyjnym kręgosłupa, co najwyraźniej jest dość rzadkie. Badanie to zostało zatwierdzone przez Komisję Etyki Uniwersytetu Tokushima.
2. Opis przypadku
67-letni mężczyzna zaprezentował się naszej klinice z ostrym skurczem czworokątnym. W ciągu ostatnich 2 lat był pod obserwacją w odstępach 3-miesięcznych w naszej klinice po dekompresyjnej laminektomii w zwężeniu kanału lędźwiowego i operacji fuzyjnej w kostnieniu więzadła flavum kręgosłupa piersiowego. W kwietniu 2016 nagle zauważył quadripareza. Nie mógł stać ani chodzić, ale nie przedstawił się naszej klinice, aż do zaplanowanej wizyty kontrolnej 2 tygodnie później. Ręczne badanie mięśni (MMT) potwierdziło czworokąt dominujący prawostronny (Tabela 1). Odruchy rzepki i ścięgna Achillesa były hipoaktywne, co sugeruje prawdopodobne zwężenie kanału kręgowego i kostnienie więzadła flavum. Miał spastyczny, szeroki chód stepowy i potrzebował chodzika do ambulacji.
|
||||||||||||||||||||||||||||||||||||
Emergent magnetic resonance (MRI) revealed an extraural mass in the right ligamentum flavum at the C4-C5 level (Fig.1(A)-1(d)). Masa była izointensywna w T1WI i niska do izointensywności w T2WI. Tomografia komputerowa (ct) potwierdziła brak kostnienia w masie(Fig.1(e) i 1 (f)). Biorąc pod uwagę ostry i szybko pogarszający się stan kliniczny, myśleliśmy, że to krwiak wewnątrzigamentowy w więzadle flavum w odcinku szyjnym kręgosłupa. Jednak badanie MRI szyjki macicy, które zostało nabyte 2 lata wcześniej w celu zbadania bólu szyi(ryc. 1(g) i 1 (h)) wykazało, że guz był obecny w tym czasie, ale był mniejszy i nie kompresował rdzenia kręgowego. W związku z tym diagnozą różnicową był guz tkanek miękkich, a także krwiak. Wykonaliśmy operację dekompresji awaryjnej z usunięciem zmiany zewnątrzoponowej. Usunęliśmy masę en bloc wraz z prawą laminą C4 I C5 (ryc. 2). Masa była wielkości i nie było pojawienie się tkanki chrzęstnej zamiast krwiaka(ryc. 2(A) i 2 (b)). Dekompresję opony twardej potwierdzono śródoperacyjnie po usunięciu masy. Barwienie hematoksyliną-eozyną wykazało tkankę chrzęstną, nie było atypowych komórek, a ostateczną diagnozą była zmiana chondromatowa (ryc. Masa zaprezentowana 2 lata wcześniej, a my postawiliśmy diagnozę intraligamentowego chondroma kręgosłupa szyjnego. Pooperacyjnie poprawiły się wyniki quadripareza i MMT i był w stanie wznowić chodzenie. Podczas rocznej obserwacji wyniki MMT pacjenta były prawie normalne i mógł chodzić niezależnie z laską. W badaniu MRI nie obserwowano nawrotów (rycina 3).
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(g)
(h)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(g)
(h)
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(a)
(b)
3. Dyskusja
chondroma tkanek miękkich (extraskeletal) jest rzadkim łagodnym nowotworem. Szukaliśmy „extraskeletal chondroma” w PubMed i są 42 angielskie gazety. Lokalizacja była różna, ręka i przedramię , stopa , głowa i szyja , kolano , obszar ginekologiczny , pachę , ścianę brzucha i pośladek . Najczęstszym miejscem jest ręka i przedramię. Uważa się, że guz ten powstaje z włóknistego zrębu tkanek miękkich, a nie z dojrzałej tkanki chrzęstnej lub kostnej. Chondroma Extraskeletal zazwyczaj dotyka dorosłych, zwykle w wieku od 30 do 60 lat .
opisaliśmy bardzo rzadki przypadek chondroma w więzadle flavum na poziomie kręgosłupa szyjnego. Poszukiwanie literatury w 2018 roku przez Inoue et al. zidentyfikowano 16 przypadków chondroma w okolicy kręgosłupa szyjnego, co oznacza, że nasz przypadek jest 17. do zgłoszenia. Ponadto u naszego pacjenta guz znajdował się w więzadle flavum na poziomie C4-C5. Jak wspomniano wcześniej, odnotowano tylko 1 doniesienie o chondromie powstającym w tkance więzadłowej i obejmującym staw kolanowy . Dlatego też chondroma w więzadle szyjnym flavum byłaby rzeczywiście rzadka, a ten przypadek może być pierwszym raportem.
u naszego pacjenta objawy miały ostry początek i guz znajdował się w więzadle flavum. Początkowo podejrzewaliśmy, że masa to krwiak wewnątrzigamentowy. Tamura i in. wcześniej zgłaszał przypadek ostrego poczwórnego niedowładu spowodowanego krwiakiem wewnątrzigamentowym w odcinku szyjnym kręgosłupa. Obraz kliniczny u naszego pacjenta był podobny do tego w ich przypadku, i nie było powodu, by podejrzewać guza jako przyczynę jego ostrego poczwórnego niedowładu. Guz 2 lata wcześniej był mały i nie kompresji rdzenia kręgowego. Guz stopniowo zwiększał się w ciągu 2 lat. Chirurdzy powinni być świadomi, że pacjenci z wolno rosnącymi łagodnymi guzami, takimi jak chondroma, mogą wykazywać ostry poczwórny niedowład.
nie jest jasne, w jaki sposób chondroma może powstać w więzadle lub innej tkance miękkiej. Powszechnie wiadomo, że mezenchymalne komórki macierzyste mogą różnicować się do chondrocytów in vitro . Dlatego chondroma może powstać z mezenchymalnych komórek macierzystych poprzez jakąś formę nowotworu . Więzadła zawierają również mezenchymalne komórki macierzyste, ale ich liczba jest niewielka, a ich znaczenie kliniczne pozostaje niejasne . Może to wyjaśniać, dlaczego chondromy powstające w tkance więzadłowej są tak rzadkie.
konflikty interesów
autorzy nie mają prawa zgłaszać konfliktów interesów.
podziękowania
jesteśmy wdzięczni Dr. Yoshimi Bando (Division of Pathology, Tokushima University Hospital, Tokushima, Japonia) za wkład w potwierdzenie diagnozy patologicznej w tym przypadku.