Streszczenie

62-letni mężczyzna przedstawiony do ambulatoryjnego oddziału klatki piersiowej z suchym kaszlem w historii od dwóch miesięcy i obrzękiem przedniego aspektu szyi trwającym 30 lat. Badanie fizykalne wykazało wolę. Jednak dalsze badania obrazowe wykazały obecność innej powiązanej patologii, uchyłka Kommerella w połączeniu z prawym łukiem aorty z aberrantem lewej tętnicy podobojczykowej. Powiększona tarczyca nie uciskała tchawicy, a jej występowanie w tym przypadku mogło być przypadkowe. Uchyłek był uważany za przyczynę przewlekłego kaszlu w naszym przypadku, ponieważ powodował ucisk tchawicy, a także nie było innych oczywistych przyczyn, które mogłyby wyjaśnić objaw. Anomalie naczyniowe, takie jak uchyłek Kommerella, choć niezbyt częste, powinny być brane pod uwagę w diagnostyce różnicowej przewlekłego kaszlu, zwłaszcza gdy wykluczono inne typowe przyczyny.

1. Wprowadzenie

Burckhard Kommerell opisał po raz pierwszy uchyłek aorty w 1936 roku u żywego pacjenta. To tętniakowate rozszerzenie na początku tętnicy podobojczykowej aberrant składa się z tętniaka aorty piersiowej, jak również tętniakowego otwarcia tętnicy podobojczykowej aberrant . Jest to niezbyt częste schorzenie, które występuje w połączeniu z lewym łukiem aorty z nieprawidłową prawą tętnicą podobojczykową (częstość występowania 0,5% -2,0%) lub prawym łukiem aorty z nieprawidłową lewą tętnicą podobojczykową (0,05% -0,1%) . Przedstawiamy jeden z takich przypadków uchyłka Kommerella, który zaprezentował się w nietypowy sposób. Objawowy uchyłek Kommerella zwykle objawia się objawami klatki piersiowej lub dysfagią. W tym konkretnym przypadku pacjent przedstawił rzadką manifestację w postaci przewlekłego kaszlu.

2. Opis przypadku

62-letni mężczyzna przedstawiony do ambulatoryjnego oddziału klatki piersiowej z historią podstępnego wystąpienia suchego kaszlu trwającego dwa miesiące. Od 30 lat miał również obrzęk na przedniej części szyi. Nie było historii stridor, duszność, dysfagia, objawy nosa, oparzenia serca, lub żadnych objawów konstytucyjnych. Przegląd jego dokumentacji medycznej ujawnił, że został przepisany wziewne sterydy, leki rozszerzające oskrzela, leki przeciwhistaminowe i inhibitory pompy protonowej w leczeniu kaszlu, ale nie został zwolniony z objawów. Nie palił ani nie spożywał alkoholu. Po ogólnym badaniu fizykalnym pacjent był umiarkowanie zbudowany i odżywiony, bez gorączki, z częstotliwością tętna 75 / min, regularną i dobrą objętością, częstością oddechu 14 / min i ciśnieniem krwi 128/86 mm Hg. Na przedniej części szyi pojawił się twardy, nieostry obrzęk o wymiarach 8 cm × 7 cm, który poruszał się wraz z deglutionem. Skóra nad obrzękiem była normalna. Nie stwierdzono znaczącej powiększenia węzłów chłonnych. Badanie klatki piersiowej było w normie. Ocena OTORYNOLARYNGOLOGICZNA (ENT) była również prawidłowa, z wyjątkiem występowania rozproszonego powiększenia tarczycy, które nie było pulsacyjne. Badanie jamy brzusznej i innych układów nie wykazało żadnych nieprawidłowości. Wyniki serologiczne pacjenta nie wykazały obecności retrowirusa. Hemogram, biochemia krwi, elektrolity w surowicy i testy czynności tarczycy mieściły się w granicach normy. Test Mantoux nie wykazał stwardnienia. Rutynowa analiza moczu była w normie. Trzy rozmazy próbki plwociny były ujemne dla prątków kwasoodpornych. Aspiracja cienkoigłowa i cytologia tarczycy wykazały obecność wolu koloidalnego. Badania czynnościowe płuc nie wykazały żadnych objawów reaktywnej choroby dróg oddechowych, ale sugerowały zmienną niedrożność dróg oddechowych. Przedni widok roentgenogramu klatki piersiowej pokazuje prawostronny łuk aorty oraz powiększenie tarczycy (ryc. 1). Tomografia komputerowa klatki piersiowej wykazała (fig. 2 i 3) obecność prawego łuku aorty z aberrantową lewą tętnicą podobojczykową pokazującą uchyłek Kommerella u jego początku, jak również zwężenie tchawicy między łukiem aorty a uchyłkiem Kommerella. Bronchoskopia fiberoptyczna nie wykazała żadnych nieprawidłowości, z wyjątkiem ucisku tchawicy odpowiadającego miejscu anomalii.

ryc. 1

zdjęcie rentgenowskie klatki piersiowej pokazuje prawostronny łuk aorty (strzałka otwarta), a także gęstość tkanki miękkiej w szyi reprezentującą tyromegalię (strzałka stała).

(a)

(b)

(a)
(b)

rysunek 2

rekonstrukcja korony (a) i obrazy klatki piersiowej przedstawiają prawostronny łuk aorty z lewą tętnicą podobojczykową (strzałką) pokazującą uchyłek kommerella (strzałka otwarta) u jego początków.

(a)

(b)

(a)
(b)

rysunek 3

skomputeryzowany tomogram klatki piersiowej wykazujący tchawicę (zakrzywiona strzałka stała) zwężony między łukiem aorty a uchyłkiem kommerella (strzałka).

3. Dyskusja

u pacjentów z prawym łukiem aorty uchyłek Kommerella jest embriologiczną pozostałością lewego czwartego łuku aorty tylnego. Chociaż uchyłek może występować z objawami w klatce piersiowej lub dysfagią, nie zawsze może powodować objawy . Samo powiększenie uchyłka Kommerella i efekt procy lewej tętnicy podobojczykowej, która ciągnie prawy łuk aorty w kierunku lewej strony, są odpowiedzialne za ucisk tchawicy . Związane z wiekiem zmiany miażdżycowe zachodzące w uchyłku mogą być kolejnym mechanizmem, który może przyczynić się do kompresji otaczających struktur . W naszym przypadku uchyłek Kommerella nie wywołał żadnych objawów aż do 62 roku życia, a ten ostatni mechanizm może wyjaśnić późny początek objawów. Początkowo rozważaliśmy również możliwość ucisku tchawicy związanego z wolem jako przyczynę kaszlu. Jednak tomografia komputerowa szyi wykazała, że wole nie miało przedłużenia do wewnątrzgałkowego i nie uciskało tchawicy ani w części pozasłonecznej, ani w części do wewnątrzgałkowej. Wywiad, badanie fizykalne i odpowiednie badania zostały wykorzystane w celu wykluczenia innych przyczyn przewlekłego kaszlu, takich jak astma oskrzelowa, choroba refluksowa przełyku i problemy związane z laryngologią. Wcześniej w literaturze opisywano przypadek przewlekłego kaszlu u pacjenta z zespołem nieprawidłowej prawej tętnicy podobojczykowej i uchyłkiem Kommerella. Autorzy nie potrafili jednak wykazać kompresji tchawicy w badaniach obrazowych . Uchyłek, jeśli zaniedbane, może prowadzić do poważnych powikłań, takich jak pęknięcie aorty, rozwarstwienie, lub dystalnej embolizacji . Do 19% pacjentów obecnych z pęknięciem aorty, a śmiertelność jest bardzo wysoka w takich przypadkach .

Niestety w naszym przypadku nie mogliśmy przeprowadzić chirurgicznej korekcji tej anomalii naczyniowej, ponieważ pacjent odmówił poddania się żadnemu zabiegowi. W rezultacie nie mogliśmy z całą pewnością wykazać związku przyczynowego między anomalią a objawami. Jednak w świetle ustaleń CT klatki piersiowej i po wykluczeniu innych możliwych przyczyn przewlekłego kaszlu, jesteśmy dość pewni, że najbardziej prawdopodobną przyczyną przewlekłego kaszlu w naszym przypadku była kompresja tchawicy związana z uchyłkiem Kommerella. Ten przypadek ilustruje rzadką przyczynę przewlekłego kaszlu.